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Introducción
Las fístulas urinarias complejas son infrecuentes en la infancia. La mayoría son fístulas iatrogénicas adquiridas tras el tratamiento quirúrgico de malformaciones anorrectales o enfermedad de Hirschsprung. También se han descrito tras traumatismos perineales y en la enfermedad inflamatoria intestinal.1 Independientemente de su causa inicial, el tratamiento de las fistulas urinarias complejas supone un verdadero desafío para los cirujanos pediátricos. Su infrecuencia y heterogeneidad dificulta la obtención de evidencia sobre el manejo más adecuado de esta entidad en la infancia.1
En adultos, la mayoría son fístulas rectouretrales secundarias al tratamiento de cáncer de próstata.2 En estos casos, una de las técnicas más utilizadas para la reparación de la fistula es la interposición de un colgajo de músculo gracillis por abordaje perineal, con tasas de éxito informadas del 70-95%.3 Este músculo, situado en la parte medial del muslo y con un pedículo neurovascular muy proximal, es una fuente de tejido sano y bien vascularizado que puede rotarse fácilmente hacia el periné e interponerse en la zona reparada para prevenir la recurrencia de la fístula.3,4
El objetivo de este informe es describir nuestra experiencia en la reparación de fístulas urinarias complejas en pacientes pediátricos mediante interposición del músculo gracillis. Presentamos dos casos en los que se efectuó esta técnica para la corrección de una fistulización uretral secundaria a una desconexión cervicouretral y de una fístula rectouretral.
Casos clínicos
Caso 1. Mujer de doce años, con antecedente de extrofia de cloaca cubierta y meningocele. Portadora de colostomía desde el nacimiento e intervenida a los 2 años de médula anclada. A los diez años se efectúa enterocistoplastia, desconexión cervicouretral, estoma cateterizable tipo Monti y creación de neovagina con íleon. En el posoperatorio, se evidencia recanalización uretral con incontinencia urinaria persistente. Inicialmente la paciente es sometida a dos intentos de cierre de cuello vesical fallidos, el primero interponiendo sobre las suturas un parche SIS (porcine small intestinal submucosa) y el segundo mediante interposición de un colgajo muscular de detrusor. Finalmente se realiza, con éxito, una nueva desconexión interponiendo un colgajo de músculo gracillis derecho entre la sutura del cuello vesical y la sutura vestibular (Figura 1).
A y B: colgajo de músculo gracillis derecho desinsertado distalmente y disecado. Tunelización por tejido celular subcutáneo de región inguinal derecha. C: colgajo interpuesto en la zona de reparación de la fístula urinaria, entre las suturas cervical y vestibular.
Figura 1 Interposición del músculo gracillis para corrección de fistula uretral en el caso 1
El tiempo operatorio fue de 278 minutos (4 h 38 min). No se registraron complicaciones intra ni posoperatorias. A los quince días de la cirugía se realizó cistografía confirmándose cierre de fístula sin fuga urinaria. La paciente permaneció ingresada diecinueve días. Actualmente, tras un seguimiento de 32 meses, no ha presentado signos de refistulización.
Caso 2. Varón de doce años, con antecedente de rabdomiosarcoma vesicoprostático embrionario tratado mediante cirugía (prostatectomía radical y anastomosis vesicouretral), radioterapia y braquiterapia en el primer año de vida, presentando como secuelas incontinencia urinaria y estenosis rectal. A los doce años, en contexto de pielonefritis complicada, se realiza cistografía con hallazgo de fístula rectouretral prostática de gran calibre, a unos 2-3 cm del margen anal. En ese momento, el paciente había iniciado un programa de dilataciones para corregir la estenosis rectal. Inicialmente se decide colostomía para aislar la fístula y, nueve meses más tarde, se procede a su reparación definitiva mediante interposición del músculo gracillis derecho efectuándose, en el mismo acto quirúrgico, resección de la estenosis rectal y anoplastia, enterocistoplastia, desconexión cervicouretral, ureteroneocistostomía bilateral y Mitrofanoff. El tiempo operatorio fue de 870 minutos (14 h 30 min). No se registraron complicaciones intra ni posoperatorias. La estancia hospitalaria fue de 26 días. Tras un seguimiento de doce meses, no se ha objetivado recurrencia de la fístula.
En nuestro centro el colgajo de músculo gracillis se diseña con el paciente en decúbito supino con las piernas en abducción. Tras identificar y reparar la fístula urinaria, se realiza una incisión longitudinal en la cara interna del muslo. Posteriormente se procede a la disección por planos hasta identificar el músculo gracillis, el cual se desinserta distalmente. A continuación se inicia la disección del músculo de distal a proximal hasta llegar a la unión entre sus tercios medio y proximal, donde se localiza el pedículo neurovascular. El colgajo se rota 180o y se tuneliza a través del tejido subcutáneo inguinal para situarlo en la zona de reparación de la fístula, entre la vía urinaria y el recto/vagina (Figura 2). Finalmente, se procede al cierre por planos de la zona donante, dejando un drenaje sobre el plano muscular. En los dos casos, la intervención fue realizada por un equipo multidisciplinar integrado por cirujanos colorrectales pediátricos, urólogos pediátricos y cirujanos plásticos.
A: incisión en cara interna del muslo con exposición del músculo gracillis. B: colgajo de músculo gracillis disecado de distal a proximal y rotado 180º para ser tunelizado a través de la región inguinal. C: gracillis interpuesto entre uretra y recto tras reparación de fístula rectouretral en el caso 2.
Figura 2 Representación esquemática de interposición del músculo gracillis
Discusión
El tratamiento de las fístulas urinarias adquiridas en la infancia es desafiante. El manejo conservador inicial mediante derivación fecal o urinaria no suele ser suficiente para su curación. En cuanto al abordaje quirúrgico, su baja incidencia y heterogeneidad etiológica y anatómica impide el establecimiento de recomendaciones sobre la mejor opción quirúrgica.
En adultos la experiencia es más amplia. En este grupo etario, existe consenso sobre la indicación de interponer tejido sano entre las líneas de sutura uretral y rectal/vaginal para proporcionar un mayor índice de curación, sobre todo en pacientes con fístulas grandes, recurrentes o con tejido fibrótico o infectado.2,5 Se han informado varias fuentes de tejido muscular para la interposición, entre ellos el músculo gracillis, recto abdominal, dartos, glúteo mayor o dorsal ancho.6 El músculo gracillis es el más utilizado,7 ya que posee un pedículo único proximal que facilita su transposición hacia el área perineal con mínima morbilidad en el sitio donante. Además, ha demostrado mayores tasas de éxito que otras técnicas de reparación, hasta del 100% en algunas series.7-9
Por otra parte, las complicaciones derivadas de su uso son infrecuentes. En su revisión sobre la utilización del gracillis para el tratamiento de fístulas perineales complejas en adultos, Takano et al.,10 informo una tasa de complicaciones del 11.8%, siendo las más comunes la infección de la herida perineal y el retraso en la cicatrización. Menos frecuentes fueron la incontinencia urinaria (14%) o fecal (4.2%), la disfunción eréctil y la morbilidad en la zona donante (infección, entumecimiento, dolor o necrosis del colgajo).
En niños, los artículos referentes al manejo de las fístulas urinarias adquiridas son escasos y se limitan a pequeñas series de casos. Como consecuencia, aún existe controversia acerca de la necesidad de derivación urinaria/fecal, la mejor vía de abordaje y el uso de colgajos de interposición tisular. En 2021, Huang et al.,1 publicaron una revisión sistemática sobre la tendencia actual en el manejo de las fístulas rectouretrales y rectovaginales adquiridas en niños. Esta revisión demostró que la mayoría de los cirujanos abogan por realizar una derivación fecal temporal antes de la reparación definitiva (63.9%).1 En nuestros casos, la paciente uno portaba colostomía desde el nacimiento por su patología de base (extrofia cloacal) y en el paciente dos, se decidió realizar una colostomía previa a la reparación definitiva de la fístula rectouretal.
En la literatura se aboga por la creación de enterostomia y/o cistostomía preoperatoria con el objetivo de permitir el cierre espontáneo de la fístula o, en su defecto, proteger la sutura posterior de una posible infección o dehiscencia. Sus detractores, recomiendan evitar estas derivaciones teniendo en cuenta la escasa posibilidad de cierre espontáneo, la morbilidad asociada a la enterostomía y el éxito reportado por las reparaciones en una etapa.11,12
En cuanto al abordaje, predomina el transesfinteriano (48.9%) seguido del transperineal (30.4%) y, menos frecuentemente, el transanal (4.3%) y el transabdominal (1.1%).1 El abordaje transesfinteriano ofrece un acceso directo a la fístula a través de tejidos sanos, logrando una exposición adecuada y rápida de la fístula y previniendo el daño de los paquetes neurovasculares y estructuras pélvicas que intervienen en la continencia urinaria y la función sexual. El abordaje transperineal facilita el acceso a la uretra proximal y el cuello vesical, así como la interposición de colgajos de tejido sano, sin embargo supone el acceso a la fístula a través de tejido cicatricial ofreciendo una exposición más limitada y aumentando el riesgo de incontinencia urinaria.11,12 En nuestro caso uno, el abordaje fue transabdominal a través de una laparotomía media supra-infraumbilical, dicho abordaje permitió una adecuada exposición del cuello vesical para realizar una nueva desconexión cervicouretral y transponer el colgajo de músculo gracillis. Y en el caso dos, la fístula rectouretral se abordó por vía transanal sagital posterior, esta vía permitió el cierre de la fístula, así como la resección de la estenosis rectal y la anoplastia concomitante. Posteriormente, se realizó un abordaje transabdominal a través de una laparotomía media supra-infraumbilical para interponer el músculo gracillis en la zona de reparación de la fístula y realizar, en el mismo acto, enterocistoplastia, desconexión cervicouretral, ureteroneocistostomia y Mitrofanoff.
En cuanto al uso de colgajos de interposición tisular, solo un tercio de los cirujanos pediátricos notifican su uso, sin haberse demostrado un aumento significativo de la tasa de cierre de la fístula en niños.1 Previo a este artículo, únicamente Nikolaev ha comunicado su experiencia con la interposición de músculo gracillis en la infancia.13 En 2020, reportó los casos de tres niños de cinco, trece y quince años con fístulas rectouretrales recurrentes secundarias a cirugía colorrectal (enfermedad de Hirschsprung y malformación anorrectal). Describe un abordaje transperineal fijando el colgajo muscular interpuesto a la aponeurosis de la pared abdominal por debajo del anillo inguinal interno. Sus resultados son comparables a los nuestros, informando una tasa de éxito del 100% sin complicaciones intra ni posoperatorios. Todos los pacientes fueron sometidos a una colostomía previa al primer intento de reparación.
Conclusión
En la infancia las fístulas urinarias iatrogénicas son infrecuentes. Suelen aparecer en pacientes con malformaciones anorrectales, patología colorrectal o urológica sometidos a cirugías previas en la zona perineal. La presencia de tejido fibrótico y otras anomalías anatómicas dificulta su manejo. Según nuestra experiencia, la interposición del músculo gracillis es una técnica segura y con buenos resultados a corto plazo en el tratamiento de fístulas urinarias complejas en pacientes pediátricos. Este procedimiento requiere un abordaje multidisciplinar que implique a cirujanos colorrectales pediátricos y urólogos infantiles y cirujanos plásticos.
