Artículo de revisión

 

Hemangioma cavernoso de rectosigmoides, enfermedad poco común y mal estudiada

 

Cavernous hemangioma of the rectosigmoid, a rare and poorly studied disease

 

Ricardo O'Farril Anzures, José Ma. Herrejón Camargo, Óscar Coyoli García, Juan M. Martínez Cisneros, Carlos R. Toledo Caballero, Alejandra Jiménez González

 

Servicio de Coloproctología del Hospital Central Sur de Alta Especialidad de Petróleos Mexicanos, Picacho y Servicio de
Coloproctología, Hospital Regional Lic. Adolfo López Mateos, ISSSTE.

 

Correspondencia: Dr. Ricardo O'Farril Anzures.
Periférico Sur Núm. 3707. Col. Héroes de Padierna. 10700. México, D.F.
Hospital Ángeles del Pedregal. Centro de Especialidades Quirúrgicas, Consultorio 1182.
Tel: 5135-4877 y 78.
E-mail: dr.ofarril@gmail.com

 

Recibido para publicación: 15 mayo 2010 Aceptado para publicación: 5 enero 2011

 

Resumen Objetivo: Describir los datos clínicos más relevantes del hemangioma cavernoso de rectosigmoides, incluyendo sus bases de diagnóstico y variedad de tratamiento.

Sede: Hospital de Atención de Tercer Nivel.

Diseño: Revisión bibliográfica.

Material y métodos: Se realizó una búsqueda en la base de datos de Medigraphic, Cochrane, Medline y PubMed donde se incluyeron para la revisión artículos originales y guías de tratamiento, con palabras clave: Recto, sangrado transanal, hemangioma cavernoso y flebolitos.

Resultados: El hemangioma cavernoso afecta con mayor frecuencia al rectosigmoides; el síntoma principal es sangrado transanal fresco hasta en el 90% de los casos, por lo que se debe incluir para el diagnóstico una historia clínica cuidadosa, así como una exploración proctológica completa. El estudio de rectosigmoidoscopia o colonoscopia es de gran utilidad al mostrar el aspecto de la mucosa, pero por ser una patología de origen vascular se contraindica la toma de biopsia por el riesgo de sangrado. Los estudios de imagen para complementación del diagnóstico hay que realizarlos de manera preoperatoria ya que delimitan con gran precisión la lesión; se incluye Rx abdomen, TAC, RMN, angiografía, ultrasonografía endoanal y endorrectal de 360°. El tratamiento de elección, hasta este momento, es la resección quirúrgica completa en sus diferentes modalidades de acuerdo al nivel de afección.

Conclusiones: El hemangioma cavernoso es una lesión vascular que clínicamente se manifiesta como sangrado transanal fresco. Debemos considerar esta entidad como diagnóstico diferencial de las enfermedades más comunes a nivel anorrectal al tener una anoscopia negativa y no llevar al paciente a una cirugía equivocada por un mal diagnóstico.

Palabras clave: Recto, sangrado transanal, hemangioma cavernoso, flebolitos.

 

Introducción Los hemangiomas son lesiones vasculares congénitas que afectan generalmente piel, hígado, páncreas y tracto gastrointestinal.¹ El hemangioma cavernoso, a pesar de ser una patología poco común se encuentra como la segunda neoplasia vascular que afecta a nivel colorrectal y la región más afectada se describe a nivel de rectosigmoides en el 60-90% y está agrupado en las malformaciones vasculares benignas que afectan el tracto gastrointestinal.^1-3 Philips (1839) fue uno de los primeros en reportar un paciente con un hemangioma. De la revisión en la literatura, hasta el momento, se han reportado aproximadamente 350 casos de hemangioma intestinal; sin embargo, en los reportes se han incluido el hemangioma cavernoso de rectosigmoides, hemangiomas capilares, múltiples flebectasias y angiomatosis colónica.^1-4

Prevalencia El hemangioma se manifiesta desde edades tempranas, entre los 5 y 25 años de edad; existe una frecuencia relativa mayor en hombres comparado a las mujeres con una relación 1.5:1. La incidencia es del 0.06%, es decir 1 por cada 1,500 pacientes.^3-5 Al tener como principal manifestación clínica el sangrado transanal fresco el paciente puede llegar hasta un estado de choque hipovolémico con una mortalidad reportada entre el 40-50%.

Patología El hemangioma cavernoso se localiza con mayor frecuencia en rectosigmoides y está considerado como una lesión congénita o hamartoma donde originalmente existe secuestro de tejido mesodérmico y un subsecuente crecimiento. ^1-9 Los vasos sanguíneos que lo componen están dilatados en el segmento gastrointestinal afectado y al visualizarlos con una tinción de hematoxilina y eosina se encuentran espacios vasculares dilatados a través de endotelio maduro en mucosa y submucosa (Figura 1), además de la formación de trombos organizados dentro de la luz, formando papilas llamadas ''hiperplasia endotelial de Masson'' o calcificación distrófica, que es conocida como flebolitos.^4,10 En otros casos, cuando tiene un componente infiltrativo, se extiende a todo el espesor de la pared intestinal llegando hasta estructuras pélvicas.^5,11,12 Por lo general, contienen mayor número de fibras de músculo liso que las lesiones capilares.² Con ayuda de la inmunohistoquímica se encuentra que es positivo a CD31 por su origen vascular y CD34 por ser de origen mesenquimal. La clasificación más práctica de los hemangiomas es dividirlos en: cavernosos (80%), capilares (5-10%) o mixtos (10%). La clasificación histológica¹³ explica a mayor detalle los hemangiomas, dividiéndolos en:

I. Múltiples flebectasias (cavernoso múltiple pequeño)

II. Hemangioma cavernoso

a. Tipo infiltrante difuso

b. Tipo polipoide

III. Hemangioma capilar (simple)

IV. Grupo especial: Angiomatosis con afección gastrointestinal, hereditario y no hereditario.

 

 

Los hemangiomas intestinales se asocian a síndromes con malformaciones vasculares mucocutáneas, como son el síndrome de Osler-Weber-Rendu y el de Klippel-Trenaunay-Weber.^1-5,14-18

Cuadro clínico El sangrado transanal fresco es el síntoma principal y suele manifestarse desde edades tempranas; se ha reportado que el sangrado que presentan los enfermos tiene una frecuencia del 60-90%.^1-3,15,18-20 Dicho sangrado es de intensidad leve-moderada de acuerdo al tamaño o tipo de malformación vascular.¹⁹ Generalmente existen eventos aislados o intermitentes de sangrado que, de acuerdo al grupo de edad, se suelan tratar como alguna otra alteración del conducto anal.

En caso de manifestarse como hematoquezia se sugiere afección a nivel de sigmoides o colon descendente. Al ser un sangrado generalmente fresco, de manera inicial es atribuido a enfermedad hemorroidal y hasta el 80% de los pacientes han tenido antecedente de hemorroidectomía previa.^2,6,15,17,18 En el Hospital St. Mark's, Centro Internacional de Referencia en Cirugía Colorrectal, ubicado en Londres Inglaterra, 8 de 10 pacientes tuvieron antecedente de una hemorroidectomía previa antes de los 20 años de edad.¹⁹

Cuando los pacientes van creciendo y continúan los episodios de sangrado, es muy probable que, de forma secundaria, la mitad presente datos clínicos de anemia crónica y consumo de factores de coagulación por la microtrombosis dentro de la lesión.^1,4-6,8

Otros síntomas que se describen en el hemangioma cavernoso de rectosigmoides son: constipación (17-25%) y tenesmo asociados a tumores grandes, urgencia para evacuar y masa pélvica.^11,18,19

Se encuentra descrito que la duración de los síntomas hasta tener el diagnóstico correcto es de aproximadamente 19 años.^12,16

En el cuadro I se muestra un análisis de 21 pacientes descritos por varios autores, donde se reportan la edad (entre 14 y 65 años, media de 30), el género (predominantemente masculino) y el número de años de sangrado transanal previo al diagnóstico de hemangioma cavernoso, que se reporta desde edades tempranas y adolescencia. El antecedente de hemorroidectomía previa se puede ver en casi la mitad de los pacientes. Se incluyen en el cuadro dos casos diagnosticados en nuestro Servicio; ambos correspondieron al género masculino, de entre 40 y 45 años de edad, con antecedente de hemorroidectomía previa; llama la atención que uno de ellos tiene antecedente de 30 años con sangrado transanal y otro con 18 años; no se detectó anemia crónica debido a la poca evidencia de sangrado transanal; desafortunadamente, ninguno aceptó tratamiento quirúrgico a pesar de explicarles el beneficio de la cirugía; se mantienen en vigilancia hasta este momento.

Los pacientes con sangrado transanal siempre deben tener una historia clínica cuidadosa, así como una exploración anorrectal completa, que incluya tacto de conducto anal y anoscopia para evitar un diagnóstico erróneo de enfermedad hemorroidal y, de ser posible, siempre, incluir la rectosigmoidoscopia rígida. Se ha reportado que hasta el 50% de los pacientes con hemangioma de rectosigmoides suele presentar malformaciones vasculares mucocutáneas, pero sólo el 2% de pacientes con malformaciones vasculares mucocutáneas llegan a presentar hemangiomas a nivel colorrectal.^4,16

Rectosigmoidoscopia o colonoscopia El estudio de rectosigmoidoscopia rígida es un procedimiento que incluye la exploración proctológica completa y es de mucha importancia para todo paciente con sangrado transanal fresco con anoscopia negativa. Si conocemos que el hemangioma cavernoso afecta con mayor frecuencia a nivel de rectosigmoides es de mucha utilidad realizar este estudio, el cual determina con mayor exactitud la localización de la lesión a este nivel, además de que se puede diferenciar de otras patologías comunes.¹⁴ Cuando existen lesiones más extensas, la colonoscopia es de mayor utilidad para estudiar la totalidad del colon. En caso de encontrar un hemangioma cavernoso se observan dilataciones vasculares submucosas rojo-azuladas y con gran congestión, que juntas dan el aspecto de nódulos polipoideos múltiples que colapsan al hacerles presión con el aire^1,6 (Figura 2) Para ayudar al diagnóstico definitivo se tiene que tomar una biopsia, pero por la naturaleza de la lesión en este caso se encuentra contraindicado, por el gran riesgo de sangrado masivo.^{4,6,11,13,15,20-27}

Montiel-Jarquín y cols. en México (2002) incluyeron un estudio de 245 rectosigmoidoscopias rígidas, encontrando un caso de hemangioma de recto.¹⁴

 

 

Diagnóstico por imagen La placa simple de abdomen hace evidente, a nivel del sacro, calcificaciones secundarias a microtrombosis de los vasos del hemangioma, causados por inflamación perivascular y éstasis del flujo sanguíneo; estas calcificaciones son llamados flebolitos; su presencia es un signo patognomónico en esta patología; se pueden encontrar entre un 26-50% (Figura 3). Además existe desviación de la columna de aire del recto, siendo más notorio en el colon por enema con contraste de bario donde se demuestra un desplazamiento del recto como efecto de compresión extrínseca (Figura 4). Existe también el aspecto de seudopólipos en la mucosa por la gran dilatación venosa submucosa; en otros casos puede dar la apariencia de una obstrucción circunferencial de la luz.^{4,7,10,11,15,16,18,22}

 

 

 

 

La angiografía de la arteria mesentérica inferior o iliaca interna bilateral suele emplearse en malformaciones vasculares, siendo positiva en sólo el 66%; en el caso del hemangioma se encuentra hipervascularidad o, en otros casos, una hipovascular secundaria probablemente al resultado de trombosis en los espacios vasculares dilatados.^13,15,17,21

La TAC abdominal con contraste oral e intravenoso muestra engrosamiento de la pared del segmento del recto afectado; además suele mostrar vasos perirrectales dilatados y la presencia de flebolitos a nivel intramural o extrarrectal abarcando el mesorrecto¹⁶ (Figura 5). Al tratarse de una patología vascular existe reforzamiento de la lesión con el empleo del medio de contraste intravenoso iodado.¹² La RMN con sonda endorrectal puede delimitar adecuadamente las lesiones, su profundidad en las diferentes capas del recto y en el complejo esfinteriano, así como la extensión a órganos pélvicos, y de una forma más eficaz que la RMN simple, además de poder evaluar más detalladamente la extensión del hemangioma de una manera preoperatoria.^9,20 En imágenes T1, se muestra un marcado engrosamiento de la pared del recto, así como la afección a los vasos perirrectales, demostrando numerosos vasos dilatados de aspecto serpentiginoso. En imagen T2 se demuestra engrosamiento de la pared rectal y aumento en la intensidad del mesorrecto, definiendo con mayor claridad el espacio perirrectal y la extensión o no de la pared vesical posterior. La claridad de las imágenes nos ayuda a evaluar la invasión hacia la pelvis, fosa isquioanal, glúteos y nervio ciático.^{9,16,20,26,27}

 

 

El ultrasonido endoanal o endorrectal de 360° permite visualizar claramente todas las capas, ya sea a nivel de ano o recto, y en la zona donde se localiza el hemangioma muestra una lesión tubular hipoecoica que invade la muscular propia. Los flebolitos se visualizan como calcificaciones que se localizan a través de la pared del recto y fuera de éste.^16,29

Diagnóstico diferencial Entre las patologías que se incluyen, principalmente, hay que descartar enfermedad hemorroidal interna, lesión de Dielafoy en recto, úlcera rectal solitaria, enfermedad diverticular, angiodisplasias, intususcepción intestinal, EII, pólipos, proctopatía postradiación, tumores, entre otras.^6,11,22 Errores de diagnóstico o manejo reportan rangos de mortalidad de 50%.²⁵ Jeffery, et al. encontraron que el 80% de los pacientes son mal operados por un diagnóstico erróneo.²⁴

Tratamiento médico Al ser una lesión de origen vascular se han descrito, para su tratamiento, la escleroterapia, crioterapia, aplicación de argón, embolización por angiografía y ligadura de vasos mesentéricos, aunque en estos casos sólo se reporta mejoría temporal.^{1,3,6,18,19,30}

También se describe a la radioterapia como alternativa de tratamiento; desde 1978, Chaimoff y Laurie reportaron un caso de una paciente femenina con hemangioma donde se administraron cinco sesiones de 300 rad cada una con buen resultado.³¹

Tratamiento quirúrgico Hasta este momento, el tratamiento de elección para controlar el sangrado y curar completamente la enfermedad se ha considerado la resección quirúrgica, y de acuerdo a su localización y grado de afección suele variar el procedimiento.^{1-5,8,18,22,32-38}

En caso de hemangiomas solitarios de recto, la cirugía de elección incluye la escisión completa del mesorrecto con coloanoanastomosis e ileostomía de protección, obteniendo excelentes resultados en la continencia anal.^{6,21,23,27-29} Este tipo de procedimiento tiene la ventaja de menor riesgo de sangrado transoperatorio, evita el daño a nervios pélvicos, permitiendo adecuada continencia, y evita la colocación de un estoma permanente.^30,39,40

Cuando existe afección anorrectal se prefiere resección abdominoperineal, pero el inconveniente es que el paciente tendrá una colostomía definitiva. Jeffrey (1976) propuso la mucosectomía con coloanoanastomosis, pero existe riesgo de sangrado transoperatorio, aunque otras series demuestran su eficacia.^24,41 Se ha empleado la mucosectomía por colonoscopia como alternativa de resección de hemangiomas, pero sólo se indica en el tipo polipoideo con resultados favorables.^39,41

Existen variedades de resección de acuerdo a la extensión del hemangioma; actualmente se prefieren las cirugías preservadoras de esfínter, siempre y cuando la localización del hemangioma lo permita.^33,38,39,42 Se incluyen la resección anterior, resección anterior baja o ultrabaja. En casos de afección por arriba de la unión recto-sigmoidea se indica la sigmoidectomía, hemicolectomía o colectomía subtotal, según sea el grado de afección. La proctocolectomía está descrita en hemangiomas intestinales múltiples.

Con el advenimiento de la cirugía endoscópica, ésta se ha empleado para resección de hemangiomas de rectosigmoides con resultados favorables.³²

Conclusiones El hemangioma cavernoso de rectosigmoides es una malformación vascular benigna poco frecuente que suele manifestarse desde edades tempranas; el síntoma principal que presentan los pacientes, hasta en el 90% de los casos, es el sangrado transanal fresco. Para su correcto diagnóstico se debe considerar una historia clínica cuidadosa, así como una exploración proctológica completa que incluya la rectosigmoidoscopia o colonoscopia. Debemos de realizar estudios de imagen para su complementación diagnóstica donde se incluye a los Rx de abdomen, TAC abdominal, RMN y la angiografía, ya que, al no tener un diagnóstico adecuado, los pacientes pueden llevarse a una cirugía innecesaria de hemorroidectomía. Hasta el momento, el tratamiento de elección es la resección quirúrgica completa del segmento afectado.

 

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