Introducción
Los bezoares son masas de material no digerido que se encuentran retenidas en el tracto gastrointestinal. Su conformación varía con respecto al tipo de material ingerido, siendo el fitobezoar el más comúnmente encontrado1. Clásicamente se destacan cuatro tipos de bezoar en función del material que lo conforma: fitobezoar con fibras de frutas y verduras, tricobezoar (TB) con hebras de cabello compactado, farmacobezoar de medicamentos de consumo oral (tabletas) y lactobezoar de derivados lácteos2,3. Los TB se han relacionado en un 90% con trastornos psiquiátricos y conductuales asociados a la presencia de tricotilomanía y tricofagia, con preferencia de presentación en mujeres jóvenes. Su diagnóstico se basa en hallazgos imagenológicos con estudios radiológicos baritados, tomografía computada de abdomen o endoscopia digestiva alta. Cuenta con una constelación de síntomas poco específicos, siendo el dolor abdominal el más común, seguido de náuseas y vómitos, anorexia, anemia, obstrucción intestinal y en una menor proporción hemorragia digestiva alta por ulceración de la mucosa gástrica4. El síndrome de Rapunzel, inicialmente descrito por Vaughan en 1968, es una complicación rara de la formación de un TB, donde la masa de hebras de pelo se extiende distal al antro pilórico hacia cualquier porción del intestino delgado y cuya morfología presenta una prolongación distal que ocupa totalmente o en parte el intestino delgado, incluso hasta alcanzar el ciego y el colon ascendente5,6. En el presente artículo reportamos un caso de SR que se asocia con datos de obstrucción intestinal y hemorragia digestiva alta.
Caso clínico
Mujer de 25 años con antecedente de tricofagia que consulta por un cuadro clínico de 2 meses consistente en pérdida de 10 kg de peso, epigastralgia irradiada al hipocondrio derecho, asociada a distensión abdominal, náuseas, vómitos y tres episodios de hematemesis en las 12 horas previas a su ingreso. En su valoración inicial se encuentra deshidratada, pálida, diaforética, taquicárdica, con hallazgo de masa palpable dolorosa en el epigastrio con signos de irritación peritoneal. El hemograma es compatible con anemia macrocítica, hipocrómica, leucocitosis asociada con neutrofilia y resto de química sanguina evaluada (perfil biliopancreático, función renal y gases arteriales) dentro de los límites normales. Se realiza radiografía de abdomen seriada, en cuya proyección en bipedestación se documenta una gran dilatación de la cámara gástrica con niveles hidroaéreos y presencia de gas distal. Se realiza ecografía abdominal total que reporta una masa intraabdominal calcificada sin determinar su etiología. Es llevada a tomografía de abdomen contrastada que evidencia distensión de la cámara gástrica ocupada con material de densidad de partes blandas, de contornos irregulares, que compromete gran parte del fondo y del cuerpo gástricos, así como el antro pilórico y el duodeno (Fig. 1).
Se lleva la paciente a laparotomía exploratoria, evidenciando dilatación de fondo y cuerpo gástricos con masa palpable de características irregulares. Se realiza gastrotomía anterior (Fig. 2) con evidencia de TB que ocupa el 90% de la luz gástrica, extendiéndose hasta la primera porción del duodeno, por lo que se procede a su extracción manual (Fig. 3).
Posteriormente se realiza revisión intragástrica con evidencia de ulceración de la mucosa y estigmas de sangrado reciente. Se procede a realizar gastrorrafia en dos planos con sutura absorbible multifilamento de poliglactina 910 calibre 2-0 y cierre de la cavidad abdominal sin dispositivos de drenaje. En el posoperatorio evoluciona de manera satisfactoria, retorna el tránsito intestinal con peristalsis efectiva y tolera la vía oral. Se ordena acompañamiento estricto por psiquiatría y a las 48 horas de vigilancia se da egreso hospitalario.
Discusión
El primer informe histórico de un TB se remonta al siglo XVIII, cuando Baudamant describió a un chico de 16 años con esta afección. La tricotilomanía, descrita por primera vez en 1889 por el Dr. Hallopeau como el deseo irresistible de extraer su propio cabello, en conjunto con la tricofagia se constituyen como trastornos concomitantes hasta en el 90% de los casos de TB, de predominio en pacientes de sexo femenino con antecedentes de depresión mayor, trastorno afectivo bipolar, esquizofrenia, trastorno de ansiedad y estrés postraumático7. Aproximadamente el 10% de los pacientes con tricotilomanía realmente demuestran tricofagia como parte de su comportamiento ritual8.
La extensión del TB desde el estómago al intestino delgado se presenta en el 49% a cualquier nivel del yeyuno, al duodeno en el 18%, al íleon en el 21%, al colon en el 5% y con origen en el yeyuno extendido al colon en el 4% de los 72 casos reportados de SR9. La mucina gástrica recubre el pelo del bezoar y condiciona una superficie brillante y rústica, que asociada a la descomposición y la fermentación de las grasas facilitadas por la proteólisis por el ácido clorhídrico ocasionan compactación, solidificación y desnaturalización de las proteínas del pelo, dándole un pigmento oscuro independientemente del color de la hebra implantada10. Acogemos la definición universal de SR, que involucra: 1) un TB con prolongación distal, 2) extendido a intestino delgado y 3) con signos sugestivos de obstrucción intestinal. El TB usualmente es de ubicación prepilórica, pero puede comprometer otros niveles del tracto gastrointestinal con menor frecuencia, como el duodeno y los segmentos proximales del yeyuno, hasta una obstrucción de la ampolla de Vater que condicione ictericia, pancreatitis o incluso cuadros apendiculares por oclusión de la válvula de Gerlach11,12.
Clínicamente, más de la mitad de los pacientes que acudieron al servicio de urgencias con un TB tenían antecedentes de síntomas abdominales crónicos (57%), que incluían saciedad temprana, pérdida de peso, dolor abdominal, distensión abdominal y vómitos intermitentes. El hallazgo más común en la exploración física fue una masa abdominal palpable (43%), vómitos biliosos, hallazgos radiográficos de obstrucción intestinal (29%) y anemia atribuible etiológicamente a hemorragia gastrointestinal crónica con requerimiento de transfusión de hemoderivados antes de la intervención quirúrgica (14%)13,14.
El estudio de elección para confirmar el diagnostico preoperatorio del TB es la endoscopia de vías digestivas altas. Se opta por estudios imagenológicos como la tomografía computada de abdomen con doble contraste y la radiografía de abdomen con contraste baritado para realzar el contorno irregular endoluminal del TB. En la radiografía de abdomen en proyección en supino se puede observar un área radiolúcida en la cámara gástrica con una prolongación delgada hacia el duodeno, documentado como signo «de la coma»2,15-17.
La endoscopia digestiva alta es el método diagnóstico más confiable, pero con tasas de efectividad terapéutica de solo el 5%18. El tratamiento de elección del SR consiste en la extracción quirúrgica por laparotomía, teniendo la vía laparoscópica como una opción menos efectiva19,20.
Los bezoares más pequeños se pueden tratar de forma conservadora, en general, con una dieta líquida durante un período breve y un procinético para fomentar el vaciado gástrico. La disolución química con celulasa surte efecto hasta en el 85% de los pacientes con pequeños bezoares, tomada en forma de comprimidos o instilada directamente en el estómago en forma líquida a través del endoscopio o de una sonda nasogástrica. El lavado nasogástrico facilita la disolución física de los pequeños bezoares. Las bebidas gaseosas disuelven más de la mitad de los fitobezoares y más del 90% si se combinan con las técnicas endoscópicas21. Con el endoscopio se fragmenta el bezoar en trozos más pequeños. Es posible la fragmentación del bezoar con herramientas de manipulación endoscópica. Los fragmentos del bezoar se pueden presionar hacia el intestino delgado o extraer por la boca, siempre proporcionando un sobretubo para facilitar los pases frecuentes del endoscopio y propendiendo a la protección de la vía aérea. La fragmentación y la extracción endoscópicas proporcionan resultados favorables en el 85-90% de los bezoares gástricos pequeños, con las mejores tasas de efectividad en casos de combinación con terapia enzimática proteolítica22-26.
El bezoar en el SR es resistente a la degradación enzimática y al manejo conservador. Las frecuentes complicaciones derivadas del manejo endoscópico convierten a la conducta quirúrgica en el método de referencia para el manejo definitivo del cuadro y de sus complicaciones. Los TB precisan cirugía más a menudo que los fitobezoares. Los bezoares gástricos suelen extraerse a través de una gastrotomía anterior por laparotomía exploratoria27,28. El manejo laparoscópico se asocia a menos complicaciones relacionadas con la herida, con mayor documentación de contaminación peritoneal por vertimiento, con lo que se plantean nuevas técnicas como la denominada Iftikhar Jan, en la que por medio de una gastrostomía temporal fijada a una incisión de utilidad supraumbilical, dos trocares de 5 mm infraumbilical y flanco derecho, se disminuye la probabilidad de contaminación de la cavidad peritoneal durante el proceso de extracción del TB. Los bezoares del intestino delgado se extraen a través de una enterotomía o bien se propulsan presionando por vía transmural hasta el ciego, donde casi nunca causan problemas dado el mayor diámetro del colon. Si se contempla la intervención quirúrgica, conviene descartar la existencia de bezoares sincrónicos en más de una localización 29,30.
Conclusiones
Los TB tienen una baja incidencia y el SR es una variante sumamente rara e infrecuente, con presentaciones clínicas variadas. Es un diagnóstico preoperatorio desafiante, siendo normalmente de documentación incidental. El tratamiento definitivo es casi exclusivamente quirúrgico, de preferencia por la laparotomía, con una efectividad que ronda el 99% de los casos, además de otras técnicas menos invasivas laparoscópicas, endoscópicas y farmacológicas, sin los mismos resultados.
Hemos realizado una revisión extensa de la literatura a partir del caso descrito, exponiendo similitudes en el abordaje quirúrgico de preferencia, con una presentación poco común de hemorragia digestiva alta en relación con la erosión causada por el contacto permanente del TB con la mucosa gástrica. Se evidencia que, en nuestra región, no se ha realizado una amplia documentación de esta afección y por tanto deberá estar contemplada dentro de los diagnósticos diferenciales de abdomen agudo quirúrgico que debutan con obstrucción intestinal y sangrado gastrointestinal. Se espera que esta revisión continúe aportando al desarrollo de algoritmos claros de manejo, así como a la unanimidad en los criterios diagnósticos, que dista de ser un concepto del todo universal. Soportamos el hecho del manejo multidisciplinario en conjunto con el servicio de psiquiatría, dada su alta prevalencia de trastornos del comportamiento y patologías psiquiátricas concomitantes.