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Introducción
La hemofilia es una enfermedad congénita rara, caracterizada por anormalidades genéticas que provocan la pérdida del funcionamiento del factor VIII (hemofilia tipo A) o del factor IX (hemofilia tipo B).1 La prevalencia de la hemofilia tipo A se estima en aproximadamente un caso por cada 5000 a 7000 nacimientos de varones.2 Los pacientes con hemofilia tipo A o B, especialmente en la forma clínica severa, presentan repetidas hemorragias prolongadas, espontáneas o postraumáticas.3 La profilaxis, especialmente si se inicia de forma temprana en el transcurso de la vida, se ha asociado con mejores desenlaces articulares.4 Los pacientes con hemofilia tipo A pueden desarrollar anticuerpos que neutralizan el factor de coagulación VIII que se les administra.3 Actualmente, el costo del tratamiento es uno de los aspectos más importantes por considerar en esta enfermedad,5 sin embargo, en nuestro país son pocos los estudios que han llevado a cabo un análisis de costos.6
Esta investigación tuvo como objetivo determinar los costos directos e indirectos del manejo de la hemofilia tipo A, con énfasis en el desarrollo de inhibidores.
Método
Este estudio fue llevado a cabo de forma retrospectiva en el Hospital Materno Infantil del Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, unidad Toluca, México. Se evaluaron todos los pacientes pediátricos con hemofilia tipo A atendidos entre diciembre de 2015 y noviembre de 2017 (n = 24). Este estudio fue aprobado por el Comité de Ética Institucional del hospital. Se llevó a cabo un registro minucioso de las características sociodemográficas, clínicas y de eventos hemorrágicos de los pacientes, incluyendo el tipo de factor administrado, interconsultas requeridas, pruebas de laboratorio requeridas, estudios de imagen y la determinación de factores de coagulación, entre otros.
Para el análisis de costos directos (derivados de la atención de la enfermedad), se tomó como base el año 2016, tomando los costos institucionales de ese año y se llevó a cabo el cálculo en pesos mexicanos. Para los costos indirectos (que no dependen directamente de la enfermedad de base) se obtuvieron los promedios del ingreso por hora trabajada y de las horas trabajadas a la semana en la población ocupada durante 2016 para México, determinados por el Instituto Nacional de Estadística y Geografía, y se incluyeron los días perdidos por hospitalización y los días usados para la atención en las consultas requeridas durante el periodo de estudio por parte de los padres o tutores del paciente.7,8 Los datos fueron evaluados con el software R® (R Project for Statistical Computing, CRAN, The Comprehensive R Archive Network, Viena).
Resultados
Las características heredofamiliares y clínicas de los pacientes, tanto en pacientes con y sin inhibidores, se muestran en la Tabla 1. Los detalles de los eventos hemorrágicos se muestran en la Tabla 2.
Tabla 1 Características heredofamiliares y clínicas de los pacientes pediátricos con hemofilia tipo A*
| Variables | Sin inhibidores (n = 19) | Con inhibidores (n = 5) | p | ||
|---|---|---|---|---|---|
| Continuas | Media/Mediana* | DE/RIC | Media/Mediana* | DE/RIC | |
| Edad al diagnóstico (meses) | 16.00 | 28.00 | 9.50 | 7.50 | 0.346 |
| Edad al momento del estudio (años) | 11.64 | 3.72 | 9.67 | 3.74 | 0.060 |
| Factor VIII al diagnóstico (%) | 0.03 | 0.02 | 0.03 | 0.03 | 0.996 |
| Primer factor VIII registrado (%) | 0.01 | 0.03 | 0.04 | 0.41 | 0.354 |
| Número de familiares afectados | 3.00 | 3.50 | 2.00 | 0.00 | 0.717 |
| Categóricas | n | % | n | % | |
| Sexo | |||||
| Masculino | 19 | 100.0 | 5 | 100.0 | |
| Severidad al diagnóstico | 0.504 | ||||
| Leve | 2 | 10.5 | 0 | 0.0 | |
| Moderada | 10 | 52.6 | 4 | 80.0 | |
| Severa | 7 | 36.8 | 1 | 20.0 | |
| Recibió tratamiento a domicilio | |||||
| Sí | 9 | 47.4 | 2 | 40.0 | 1.000 |
| No | 10 | 52.6 | 3 | 60.0 | |
| Tratamiento en el domicilio** | |||||
| Factor VII | 0 | 0.0 | 2 | 66.7 | 0.058 |
| Factor VIII | 10 | 100.0 | 1 | 33.3 | |
| Sin dato** | 9 | 2 | |||
| Articulación diana (previa)*** | |||||
| No | 14 | 77.8 | 5 | 100.0 | 0.622 |
| Sí | 4 | 22.2 | 0 | 0.0 | |
| Sin dato** | 1 | ||||
*Dependiendo de la normalidad de la variable. Hospital Materno Infantil, Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, Toluca, diciembre de 2015 a noviembre de 2017.
**No incluido en la distribución de frecuencias.
***La articulación diana se definió como la presencia de una articulación que sangra al menos en tres ocasiones en un periodo de 1 a 3 meses.
DE=desviación estándar. RIC=Rango intercuartílico.
Tabla 2 Eventos hemorrágicos en pacientes pediátricos con hemofilia tipo‡
| Características | Sin inhibidores (n = 19) | Con inhibidores (n = 5) | Total por categoría | ||||
|---|---|---|---|---|---|---|---|
| Eventos (n) | % | Eventos por paciente (n) | Eventos (n) | % | Eventos por paciente (n) | ||
| Tipo de hemorragia | |||||||
| Articular | 73 | 64.60 | 3.84 | 21 | 75.00 | 4.20 | 94 |
| Mucosas | 26 | 23.01 | 1.37 | 5 | 17.86 | 1.00 | 31 |
| Muscular | 8 | 7.08 | 0.42 | 2 | 7.14 | 0.40 | 10 |
| Trauma craneoencefálico | 4 | 3.54 | 0.21 | 0 | 0.00 | 0.00 | 4 |
| Hemorragia por trauma directo | 1 | 0.88 | 0.05 | 0 | 0.00 | 0.00 | 1 |
| Sin dato | 1 | 0.88 | 0.05 | 0 | 0.00 | 0.00 | 1 |
| Subtotal | 113 | 100.00 | 5.95 | 28 | 100.00 | 5.60 | 141 |
| Lugar anatómico | |||||||
| Miembros inferiores | 41 | 36.28 | 2.16 | 12 | 42.86 | 2.40 | 53 |
| Miembros superiores | 28 | 24.78 | 1.47 | 8 | 28.57 | 1.60 | 36 |
| Mucosas | 27 | 23.89 | 1.42 | 5 | 17.86 | 1.00 | 32 |
| Muscular | 6 | 5.31 | 0.32 | 1 | 3.57 | 0.20 | 7 |
| Desconocido | 6 | 5.31 | 0.32 | 0 | 0.00 | 0.00 | 6 |
| Sistema nervioso central | 2 | 1.77 | 0.11 | 0 | 0.00 | 0.00 | 2 |
| Otros | 3 | 2.65 | 0.16 | 2 | 7.14 | 0.40 | 5 |
| Subtotal | 113 | 100.00 | 5.95 | 28 | 100.00 | 5.60 | 141 |
| Pacientes con articulación diana* | |||||||
| Sí | 4 | 83.34 | 0.21 | 0 | 79.17 | 0.00 | 4 |
| No | 15 | 16.66 | 0.79 | 5 | 20.83 | 1.00 | 20 |
| Subtotal | 19 | 100.00 | 1.00 | 5 | 100.00 | 1.00 | 24 |
| Eventos hemorrágicos que recibieron factor hemostático** | |||||||
| Sí | 101 | 89.38 | 5.32 | 28 | 100 | 5.60 | 129 |
| No | 3 | 2.65 | 0.16 | 0 | 0.0 | 0.00 | 3 |
| Sin dato | 9 | 7.96 | 0.47 | 0 | 0.0 | 0.00 | 9 |
| Subtotal | 113 | 100.00 | 5.95 | 28 | 100.00 | 5.60 | 141 |
‡Hospital Materno Infantil, Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, Toluca, diciembre de 2015 a noviembre de 2017.
*Definida como la presencia de una articulación que sangra al menos en tres ocasiones en un periodo de 1 a 3 meses.
**Número de administraciones de factor VIII en el periodo de estudio y en todos los pacientes evaluados. ISSEMYM = Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios.
Costos directos
El costo por consultas médicas por paciente por año en el grupo sin inhibidores fue de $757.1 (0.06 % del costo anual total por paciente), en comparación con $548.0 en el grupo con inhibidores (0.01 %). En relación con las pruebas de laboratorio, el costo estimado por paciente por año para este rubro fue de $357.0 en el subgrupo sin inhibidores (0.03 % del costo anual total por paciente) y de $131.8 en el subgrupo con inhibidores (0.01 %). En relación con los estudios de imagen, el costo estimado para este rubro por paciente por año fue de $722.4 (0.05 % del costo anual total por paciente) en el grupo sin inhibidores, en comparación con $669.5 (0.05 %) en el grupo con inhibidores. El costo detallado de las consultas médicas, pruebas de laboratorio y de imagen registradas se muestran en la Tabla 3.
Tabla 3 Recursos consumidos por los pacientes pediátricos con hemofilia tipo A*
| Variables | Sin inhibidores (n = 19) | Con inhibidores (n = 5) | Total por categoría ($ MXN) | ||||||
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| Eventos (n) | Costo individual* (MXN) | Costo total en el estudio** ($ MXN) | Costo anual por paciente ($ MXN) | Eventos (n) | Costo individual** ($ MXN) | Costo total en el estudio** ($ MXN) | Costo anual por paciente ($ MXN) | ||
| Consultas médicas | 147 | 195.7 | 28 767.9 | 757.1 | 28 | 195.7 | 5 479.6 | 548.0 | 34 247.5 |
| Estudios de laboratorio | |||||||||
| Biometría hemática | 3 | 150.0 | 450.0 | 11.8 | 1 | 150.0 | 150.0 | 15.0 | 600.0 |
| Determinación del factor VIII de coagulación | 8 | 1 240.0 | 9 920.0 | 261.1 | 2 | 1 240.0 | 2 480.0 | 65.3 | 12 400.0 |
| Tiempos de coagulación | 6 | 309.0 | 1 854.0 | 48.8 | 2 | 309.0 | 618.0 | 16.3 | 2 472.0 |
| Hepatitis B y C | 1 | 1 341.0 | 1 341.0 | 35.3 | 1 | 1 341.0 | 1 341.0 | 35.3 | 2 682.0 |
| Subtotal | 18 | 3 040.0 | 13 565.0 | 357.0 | 6 | 3 040.0 | 4 589.0 | 131.8 | 18 154.0 |
| Estudios de gabinete | |||||||||
| Tomografía axial computarizada | 3 | 1 937.0 | 5 811.0 | 152.9 | 5 | 1 937.0 | 9 685.0 | 254.9 | 15 496.0 |
| Radiografía | 10 | 292.5 | 2 925.0 | 77.0 | 0 | 292.5 | 0.0 | 0.0 | 2 925.0 |
| Resonancia nuclear magnética | 2 | 7 878.0 | 15 756.0 | 414.6 | 2 | 7 878.0 | 15 756.0 | 414.6 | 31 512.0 |
| Ultrasonografía | 1 | 708.0 | 708.0 | 18.6 | 0 | 708.0 | 0.0 | 0.0 | 708.0 |
| Electroencefalograma | 3 | 751.0 | 2 253.0 | 59.3 | 0 | 751.0 | 0.0 | 0.0 | 2 253.0 |
| Subtotal | 19 | 11 566.5 | 27 453.0 | 722.4 | 7 | 11 566.5 | 25 441.0 | 669.5 | 52 894.0 |
| Subtotal | 83 350.9 | 2 193.4 | 40 098.6 | 1 055.2 | 123 449.5 | ||||
*Costo de cada evento (consulta, prueba de laboratorio, etcétera). Hospital Materno Infantil, Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, Toluca, diciembre de 2015 a noviembre de 2017.
**Incluye los costos de todos los eventos durante todo el periodo de estudio.
$MXN = pesos mexicanos.
CONSUMO DE FACTORES HEMOSTÁTICOS PARA PROFILAXIS Y EVENTOS HEMORRÁGICOS
El costo anual por paciente del uso de factor VIII para profilaxis fue de $1 141 240.9 (85.52 % del costo anual total por paciente) en el grupo sin inhibidores y de $1 783 375.2 (32.12 %) en el grupo con inhibidores. El costo anual de la profilaxis, incluyendo factores VII y VIII, fue de $36 407 522.3, con un costo anual por paciente de $1 141 240.9 para el grupo sin inhibidores, en comparación con $2 944 788.9 en el grupo con inhibidores, lo que representa 2.6 veces más costo por profilaxis, asociado con la presencia de inhibidores. El costo del uso de factores hemostáticos para profilaxis detallado por paciente y durante todo el periodo de estudio se muestra en la Tabla 4.
Tabla 4 Días recibidos y unidades administradas de factor VIII para profilaxis en pacientes pediátricos con hemofilia tipo A (n = 24)*
| Paciente | Días recibidos (n) | UI promedio diarias recibidas | UI totales recibidas durante el estudio | Costo por unidad (% MXN) | Costo por paciente ($ MXN) | Costo anual individual ($ MXN) |
|---|---|---|---|---|---|---|
| Sin inhibidores | ||||||
| 1 | 719 | 591.7 | 425 408.3 | 13.9 | 5 896 159.5 | 2 948 079.8 |
| 2 | 547 | 1 163.5 | 636 413.5 | 13.9 | 8 820 690.6 | 4 410 345.3 |
| 3 | 482 | 455.4 | 219 482.1 | 13.9 | 3 042 022.5 | 1 521 011.3 |
| 4 | 377 | 631.3 | 237 981.3 | 13.9 | 3 298 420.1 | 1 649 210.1 |
| 5 | 598 | 167.0 | 99 866.0 | 13.9 | 1 384 142.8 | 692 071.4 |
| 6 | 633 | 250.0 | 158 250.0 | 13.9 | 2 193 345.0 | 1 096 672.5 |
| 7 | 148 | 143.0 | 21 164.0 | 13.9 | 293 333.0 | 146 666.5 |
| 8 | 612 | 625.0 | 382 500.0 | 13.9 | 5 301 450.0 | 2 650 725.0 |
| 9 | 644 | 192.9 | 124 251.8 | 13.9 | 1 722 129.3 | 861 064.6 |
| 10 | 552 | 476.6 | 263 062.5 | 13.9 | 3 646 046.3 | 1 823 023.1 |
| 11 | 572 | 189.6 | 108 472.0 | 13.9 | 1 503 421.9 | 751 711.0 |
| 12 | 564 | 250.0 | 141 000.0 | 13.9 | 1 954 260.0 | 977 130.0 |
| 13 | 489 | 461.3 | 225 592.0 | 13.9 | 3 126 705.1 | 1 563 352.6 |
| 14 | 21 | 750.0 | 15 750.0 | 13.9 | 218 295.0 | 109 147.5 |
| 15 | 279 | 250.0 | 69 750.0 | 13.9 | 966 735.0 | 483 367.5 |
| Subtotal | 7 237 | 6 597.2 | 3 128 943.4 | 43 367 156.0 | ||
| Con inhibidores | ||||||
| 1 | 238 | 600.0 | 142 800.0 | 13.9 | 1 979 208.0 | 989 604.0 |
| 2 | 313 | 1 250.0 | 391 250.0 | 13.9 | 5 422 725.0 | 2 711 362.5 |
| 3 | 628 | 690.8 | 433 815.8 | 13.9 | 6 012 686.8 | 3 006 343.4 |
| 4 | 429 | 462.6 | 198 455.4 | 13.9 | 2 750 591.8 | 1 375 295.9 |
| 5 | 207 | 581.6 | 120 385.3 | 13.9 | 1 668 540.1 | 834 270.0 |
| Subtotal | 1 815 | 3 585.0 | 1 286 706.5 | 17 833 751.7 | ||
*Hospital Materno Infantil, Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, Toluca, diciembre de 2015 a noviembre de 2017.
UI = unidades internacionales,
$MXN = pesos mexicanos.
El costo anual por paciente por uso de factor VIII para la atención de eventos hemorrágicos fue de $187 851.0 (14.08 % del costo anual total por paciente) en el grupo sin inhibidores y de $37 422.0 (0.67 %) en el grupo con inhibidores. El costo del uso de factor VIII para la atención de eventos hemorrágicos, detallado por paciente, así como el costo durante todo el periodo de estudio y el costo anual individual se muestran en la Tabla 5. El costo anual por paciente por uso de factor VII para profilaxis fue de $1 161 413.7 (20.92 % del costo anual total por paciente) y para la atención de eventos hemorrágicos de $2 560 105.4 en el grupo con inhibidores (46.11 %). El factor VII no se administró a los pacientes sin inhibidores.
Tabla 5 Días recibidos y unidades administradas de factor VIII para la atención de eventos hemorrágicos en pacientes pediátricos con hemofilia tipo A (n = 24)*
| Paciente | Días recibidos (n) | UI promedio diarias recibidas | UI totales recibidas durante el estudio | Costo por unidad ($ MXN) | Costo por paciente ($ MXN) | Costo anual individual ($ MXN) |
|---|---|---|---|---|---|---|
| Sin inhibidores | ||||||
| 1 | 3 | 608.3 | 1 825.0 | 13.9 | 25 294.5 | 12 647.3 |
| 2 | 6 | 2 333.3 | 14 000.0 | 13.9 | 194 040.0 | 97 020.0 |
| 3 | 6 | 500.0 | 3 000.0 | 13.9 | 41 580.0 | 20 790.0 |
| 4 | 3 | 916.7 | 2 750.0 | 13.9 | 38 115.0 | 19 057.5 |
| 5 | 76 | 2 220.5 | 168 754.5 | 13.9 | 2 338 938.0 | 1 169 469.0 |
| 6 | 1 | 500.0 | 500.0 | 13.9 | 6 930.0 | 3 465.0 |
| 7 | 3 | 750.0 | 2 250.0 | 13.9 | 31 185.0 | 15 592.5 |
| 8 | 32 | 1 103.9 | 35 325.1 | 13.9 | 489 605.8 | 244 802.9 |
| 9 | 5 | 1 450.0 | 7 250.0 | 13.9 | 100 485.0 | 50 242.5 |
| 10 | 21 | 500.0 | 10 500.0 | 13.9 | 145 530.0 | 72 765.0 |
| 11 | 3 | 625.0 | 1 875.0 | 13.9 | 25 987.5 | 12 993.8 |
| 12 | 2 | 500.0 | 1 000.0 | 13.9 | 13 860.0 | 6 930.0 |
| 13 | 47 | 583.3 | 27 416.7 | 13.9 | 379 995.0 | 189 997.5 |
| 14 | 26 | 571.4 | 14 857.1 | 13.9 | 205 920.0 | 102 960.0 |
| 15 | 7 | 2 000.0 | 14 000.0 | 13.9 | 194 040.0 | 97 020.0 |
| 16 | 39 | 921.9 | 35 953.1 | 13.9 | 498 310.3 | 249 155.2 |
| 17 | 26 | 937.5 | 24 375.0 | 13.9 | 337 837.5 | 168 918.8 |
| 18 | 24 | 1 291.7 | 31 000.0 | 13.9 | 429 660.0 | 214 830.0 |
| 19 | 222 | 533.3 | 118 400.0 | 13.9 | 1 641 024.0 | 820 512.0 |
| Subtotal | 552 | 18 846.8 | 515 031.6 | 7 138 337.6 | ||
| Con inhibidores | ||||||
| 1 | 2 | 750.0 | 1 500.0 | 13.9 | 20 790.0 | 10 395.0 |
| 2 | 2 | 5 000.0 | 10 000.0 | 13.9 | 138 600.0 | 69 300.0 |
| 3 | 31 | 500.0 | 15 500.0 | 13.9 | 214 830.0 | 107 415.0 |
| Subtotal | 35 | 6 250.0 | 27 000.0 | 374 220.0 | ||
*Hospital Materno Infantil, Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, Toluca, diciembre de 2015 a noviembre de 2017.
UI = unidades internacionales,
$MXN = peso mexicanos.
ATENCIÓN INTRAHOSPITALARIA
Los porcentajes de eventos de atención hospitalaria, motivo de hospitalización y necesidad de factor VIII para cada uno de los grupos (sin inhibidores y con inhibidores) se muestran en la Tabla 6.
Tabla 6 Eventos de atención hospitalaria en pacientes pediátricos con hemofilia tipo A con y sin inhibidores (n = 24)*
| Eventos | Total (n) | Sin inhibidores (n = 19) | Con inhibidores (n = 5) | p | ||
|---|---|---|---|---|---|---|
| Eventos (n) | %** | Eventos (n) | %** | |||
| Eventos de atención hospitalaria | 59 | 46 | 100.00 | 13 | 100.00 | |
| Consulta al servicio de urgencias | 49 | 37 | 12 | |||
| Atención en sala de urgencias sin hospitalización | 33 | 28 | 75.68 | 5 | 41.67 | 0.043 |
| Atención en sala de urgencias con hospitalización | 9 | 4 | 10.81 | 5 | 41.67 | |
| Hospitalización por hematología | 7 | 5 | 13.51 | 2 | 16.67 | |
| Motivo de hospitalización | ||||||
| Profilaxis | 22 | 22 | 47.83 | 0 | 0.00 | < 0.001 |
| Hemorragia | 10 | 1 | 2.17 | 9 | 69.23 | |
| Infección | 5 | 5 | 10.87 | 1 | 7.69 | |
| Trauma | 2 | 2 | 4.35 | 0 | 0.00 | |
| Cirugía | 1 | 1 | 2.17 | 0 | 0.00 | |
| Otros | 8 | 5 | 10.87 | 2 | 15.38 | |
| Desconocido | 11 | 10 | 21.74 | 1 | 7.69 | |
| Necesidad de factor VIII durante la hospitalización | ||||||
| Sí | 35 | 30 | 83.33 | 5 | 41.67 | 0.0148 |
| No | 13 | 6 | 16.67 | 7 | 58.33 | |
| Desconocido | 11 | 10 | 1 | |||
*Hospital Materno Infantil, Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, Toluca, diciembre de 2015 a noviembre de 2017.
**En relación con el total de los eventos.
Costos indirectos
Se cuantificaron 260 días perdidos por la cohorte. El costo anual por paciente, por los días de ausentismo laboral en el grupo sin inhibidores fue de $1550.6 (0.12 % del costo anual total por paciente), en comparación con $329.4 (0.02 %) en el grupo con inhibidores.
Costos totales
El costo total estimado de la atención de los pacientes con hemofilia A durante el periodo de estudio fue de $106 226 940.2, con un costo anual de $53 113 470.1 para los 24 pacientes incluidos, lo que representó un costo de $13 766 374.7 por paciente para todo el periodo de estudio y un costo anual promedio por paciente de $6 883 187.4. El costo anual por paciente en el grupo sin inhibidores fue de $1 334 422.4 en comparación con $5 548 765.0 en el grupo con inhibidores, lo que representa un costo 4.2 veces mayor en el grupo con inhibidores. Como se observa en la Tabla 7, más de 95 % del costo anual dependió del uso de factores de coagulación (factores VIII y VII), principalmente para profilaxis ($61 200 907.8 en todo el periodo de estudio para el factor VIII y $11 614 136.8 para el factor VII), pero también para el tratamiento de los eventos hemorrágicos y fue diferencial entre los subgrupos, con 99.6 % para el uso de factor VIII en el subgrupo sin inhibidores, en comparación con 32.8 % en el grupo con inhibidores. Sin embargo, el costo en el grupo con inhibidores por uso de factor VII correspondió a 67 % del costo anual por paciente, el cual no fue requerido en el grupo sin inhibidores.
Tabla 7 Costo de la atención de pacientes pediátricos con hemofilia tipo A*
| Costo total en el periodo de estudio ($ MXN) | Costo por paciente en el periodo de estudio ($ MXN) | Costo anual ($ MXN) | Costo anual por paciente ($ MXN) | %** | |
|---|---|---|---|---|---|
| Sin inhibidores (n=19) | |||||
| Consultas | 28 767.9 | 1 514.1 | 14 384.0 | 757.1 | 0.06 |
| Estudios de laboratorio | 13 565.0 | 713.9 | 6 782.5 | 357.0 | 0.03 |
| Estudios de gabinete | 27 453.0 | 1 444.9 | 13 726.5 | 722.4 | 0.05 |
| Factor VIII | |||||
| Profilaxis | 43 367 156.0 | 2 282 481.9 | 21 683 578.0 | 1 141 240.9 | 85.52 |
| Eventos hemorrágicos | 7 138 337.6 | 375 702.0 | 3 569 168.8 | 187 851.0 | 14.08 |
| Factor VII | |||||
| Profilaxis | 0.0 | 0.0 | 0.0 | 0.0 | 0.00 |
| Eventos hemorrágicos | 0.0 | 0.0 | 0.0 | 0.0 | 0.00 |
| Consulta al servicio de urgencias | 14 911.0 | 784.8 | 7 455.5 | 392.4 | 0.03 |
| Hospitalización | 58 936.8 | 3 101.9 | 29 468.4 | 1 551.0 | 0.12 |
| Costos indirectos | 58 923.0 | 3 101.2 | 29 461.5 | 1 550.6 | 0.12 |
| Total | 50 708 050.3 | 2 668 844.8 | 25 354 025.2 | 1 334 422.4 | 100.00 |
| Con inhibidores (n = 5) | |||||
| Consultas | 5 479.6 | 1 095.9 | 2 739.8 | 548.0 | 0.01 |
| Estudios de laboratorio | 4 589.0 | 263.6 | 2 294.5 | 131.8 | 0.01 |
| Estudios de gabinete | 25 441.0 | 1 339.0 | 12 720.5 | 669.5 | 0.05 |
| Factor VIII | |||||
| Profilaxis | 17 833 751.7 | 3 566 750.3 | 8 916 875.9 | 1 783 375.2 | 32.12 |
| Eventos hemorrágicos | 374 220.0 | 74 844.0 | 187 110.0 | 37 422.0 | 0.67 |
| Factor VII | |||||
| Profilaxis | 11 614 136.8 | 2 322 827.4 | 5 807 068.4 | 1 161 413.7 | 20.92 |
| Eventos hemorrágicos | 25 601 054.3 | 5 120 210.9 | 12 800 527.2 | 2 560 105.4 | 46.11 |
| Consulta al servicio de urgencias | 4 836.0 | 967.2 | 2 418.0 | 483.6 | 0.01 |
| Hospitalización | 42 864.1 | 8 572.8 | 21 432.0 | 4 286.4 | 0.08 |
| Costos indirectos | 12 517.3 | 658.8 | 6 258.7 | 329.4 | 0.02 |
| Total | 55 518 889.9 | 11 097 530.0 | 27 759 444.9 | 5 548 765.0 | 100.00 |
*Hospital Materno Infantil, Instituto de Seguridad Social del Estado de México y Municipios, Toluca, diciembre de 2015 a noviembre de 2017.
**Porcentaje del costo anual por paciente.
$MXN = pesos mexicanos.
Discusión
En este estudio se encontró que la hemofilia tipo A presenta alta morbilidad, así como un impacto económico importante, el cual aumenta 4.2 veces en presencia de inhibidores. Se incluyeron todas las fuentes potenciales de costos en hemofilia tipo A y se describieron de forma detallada (consultas, estudios de laboratorio e imagen, atención de los eventos hemorrágicos, costos indirectos, etcétera) para un análisis holístico del impacto económico de la hemofilia (tipo A, dado que no se registraron casos de hemofilia tipo B) y de la presencia de inhibidores en población pediátrica.
Esta investigación es una continuación del trabajo académico que ha desarrollado nuestro grupo en relación con los costos de la hemofilia en México.9 El análisis de costos mostró que más de 95 % de los costos depende del uso de factores de coagulación, lo cual coincide con los hallazgos de múltiples publicaciones internacionales.8-10 Vale la pena resaltar que la mayoría de los pacientes (> 90 %) recibió factores hemostáticos para el tratamiento de la enfermedad y un buen porcentaje de estos, tratamiento profiláctico. Esto sugiere que en México, a pesar de las limitaciones económicas, se está procurando llevar a cabo esquemas similares a los recomendados por la World Federation of Hemophilia y las Guías Mexicanas de Práctica Clínica para el Diagnóstico y Tratamiento de la Hemofilia en Población Pediátrica.11,12 Estas intervenciones tienen un impacto sustancial en relación con la disminución en la frecuencia de eventos hemorrágicos y en la morbilidad asociada, así como en la discapacidad a largo plazo.13,14 Este estudio también mostró elevada frecuencia de hemorragias en las mucosas, lo cual pudiera estar relacionado con un bajo reporte de este tipo de sangrados, dado su bajo impacto sobre la morbilidad de los pacientes.
En virtud de los elevados costos del tratamiento con factores de coagulación, los costos indirectos parecieran ser bajos (0.02 % del costo total), sin embargo, esto puede tener grandes implicaciones en las familias de los pacientes afectados. El presente estudio explora todas las fuentes potenciales de costos dentro del proceso de atención de pacientes con hemofilia a partir de la revisión de los expedientes particulares. Otros análisis han tratado de recrear el panorama del impacto e impacto económico a partir de cuantificaciones más subjetivas (encuestas a especialistas),11 pero que contribuyen a un mejor entendimiento del impacto nacional de esta enfermedad.
El presente estudio tiene importantes limitaciones, por ejemplo, corresponde a pacientes atendidos en una sola institución; a pesar de ello, aporta información valiosa dado que la hemofilia sigue siendo una enfermedad poco frecuente, además de caracterizar de forma detallada a 24 casos pediátricos, de los cuales aproximadamente 20 % desarrolló inhibidores. El bajo número de casos también limitó los abordajes estadísticos multivariables, los cuales son fundamentales para determinar asociaciones independientes, por lo que las conclusiones clínicas siguen siendo limitadas.
Nuestra investigación demuestra, bajo la perspectiva de una institución pública nacional, que el desarrollo de inhibidores en población pediátrica con hemofilia tipo A aumenta sustancialmente los costos de la enfermedad.
