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INTRODUCCIÓN
El trastorno del espectro autista (TEA) es un trastorno del neurodesarrollo que se caracteriza por déficits persistentes en la comunicación e interacción social en múltiples contextos. Está asociado con patrones de comportamiento, intereses o actividades repetitivas y restringidas.1 Aunque algunas personas con TEA pueden vivir de manera independiente y tener una vida productiva, otras necesitan constante atención y apoyo durante toda su vida.2 La Organización Mundial de la Salud (OMS) estima que uno de cada 160 niños presenta la condición del espectro autista;2 no obstante, las tasas de prevalencia varían entre países. En México la prevalencia de niños con TEA es de 0.87%.3
Las teorías neuropsicológicas para explicar el TEA se han focalizado en las funciones ejecutivas (FE): procesos cognitivos que regulan el comportamiento dirigido hacia metas; dichas funciones permiten el control de los pensamientos y acciones en situaciones nuevas o complejas en las cuales no se obtiene un patrón de respuesta adaptativa. Las FE típicamente incluyen las siguientes habilidades cognitivas: inhibición, memoria de trabajo, flexibilidad, planeación y fluidez.4 La teoría de la disfunción ejecutiva postula que los individuos con TEA tienen una alteración temprana de la planificación de comportamientos complejos originada por un déficit en la memoria de trabajo.5 Alteraciones electrofisiológicas6 y anatómicas7 en las regiones frontales y su conexión con las regiones temporales y parietales, asociadas con las FE y los síntomas del TEA, respaldan esta teoría. La hipótesis sobre el déficit de las FE en niños con TEA se ha convertido en uno de los tópicos de investigación neuropsicológica más relevantes en el estudio del espectro autista.
En este sentido, diferentes estudios han constatado que las personas con TEA muestran un funcionamiento ejecutivo deficiente.5 En general, presentan un desempeño inferior en tareas que evalúan atención, planeación, flexibilidad mental y memoria de trabajo. Por otro lado, tienden a desempeñarse mejor en tareas de habilidades gráficas, perceptuales o de reproducción de patrones.8
Estas diferencias en el perfil de las funciones ejecutivas (FE) en personas con TEA han sido foco de atención en diversos planteamientos teóricos. Una hipótesis para esclarecer estas diferencias plantea que los resultados sean analizados bajo la clasificación de las funciones ejecutivas “frías” y “calientes”.9 Esta hipótesis sugiere que las personas con autismo están alteradas primariamente en las FE “calientes” y en menor grado en las FE “frías”.10 En este sentido, las personas con TEA tienen un desempeño inferior en múltiples componentes de la cognición social (FE “calientes”) como la regulación del comportamiento,11 la motivación, el reconocimiento de emociones y la inferencia social.11,12 En tanto que las “frías” incluyen las dificultades en la planeación, flexibilidad mental,10,13 fluidez verbal,8,11,14-16 inhibición, memoria de trabajo y solución de problemas.10,13-17 No obstante, presentan un mejor desempeño en tareas estructuradas y sistemáticas de habilidades gráficas.9
Una segunda hipótesis señala que la principal discrepancia no está entre las FE “calientes” y “frías”, sino entre las mediciones directas e indirectas de estas funciones. Las medidas directas incluyen pruebas cuyo único informante o ejecutante es el niño mismo, en tanto que las indirectas incluyen pruebas dirigidas a una variedad de informantes (padres, profesores, compañeros u otras personas que se encuentran en contacto con las personas con TEA).
Los resultados obtenidos con medidas directas han sido empleados con menor frecuencia. Por su parte, los resultados entre la correlación de las medidas directas con las indirectas muestran discrepancias, mientras que las medidas indirectas muestran mayor concordancia con los síntomas clínicos del TEA. Se han encontrado discrepancias entre las medias de ejecución con los reportes realizados por terceros,18 por lo cual esta hipótesis aún no cuenta con suficiente respaldo, debido a la diversidad de resultados y a los pocos estudios que permiten analizarla.
OBJETIVO
Conocer si existen diferencias en las medidas directas e indirectas de las funciones ejecutivas y la correlación entre éstas en niños con y sin TEA.
MATERIALES Y MÉTODOS
Participantes
Se incluyeron 14 varones que cursaban entre el primer y tercer grados de primaria con un promedio de edad de 7.43 (DE 0.98) años de edad, el 50% fueron seleccionados por accesibilidad de un centro terapéutico y educativo especializado en desarrollo infantil, los cuales contaban con un diagnóstico de TEA avalado por un especialista. La otra parte fue seleccionada por emparejamiento en cuanto a la edad y grado escolar, pero con desarrollo neurotípico. Se consideraron como criterios de inclusión: tener el diagnóstico de TEA avalado por un especialista, que estuvieran en el nivel básico de primaria y de sexo indistinto. Como criterio de exclusión se consideró que no tuvieran diagnóstico previo de deficiencia intelectual.
Instrumento
Medición indirecta de las FE
El Inventario conductual de funciones ejecutivas (BRIEF, por sus siglas en inglés) fue empleado para la medición indirecta de las FE y aplicado a padres. Está compuesto por 86 ítems con tres opciones de respuesta: 1) nunca, 2) a veces y 3) frecuentemente. Este cuestionario permite tener un panorama del funcionamiento ejecutivo en aspectos cotidianos de los niños dentro del amplio rango de edad de los 5 a los 18 años.
Los 86 ítems del BRIEF se agrupan en ocho dominios de funcionamiento ejecutivo (Cuadro 1). Los resultados se agrupan en dos índices principales: regulación de la conducta y metacognición, además de un índice global compuesto por estas dos dimensiones. También se incluyen dos escalas de validez: de inconsistencia, que indica hasta qué punto el informador contesta coherentemente los ítems parecidos y compara este patrón de respuesta con un grupo normativo y de negatividad, que mide el grado en que el informador responde a ítems seleccionados de modo negativo también en relación a un grupo normativo.19-21 El BRIEF, tanto en su versión original como en adaptaciones hispanas, muestra la misma estructura factorial con una consistencia interna de sus factores entre 0.80 y 0.98.19,22
Cuadro 1 Descripción, número ítems y puntuación de los dominios del inventario conductual de funciones ejecutivas (BRIEF, por sus siglas en inglés)19
Medición directa de las FE
La Evaluación neuropsicológica de funciones ejecutivas en niños (ENFEN)23 se usó para medir directamente las funciones ejecutivas de los niños. Esta prueba se aplica individualmente a niños de entre 6 y 12 años. Permite evaluar el desarrollo madurativo global del niño en edad escolar, poniendo énfasis en su funcionamiento ejecutivo. Incluye seis subpruebas: fluidez fonológica, fluidez semántica, senderos gris, senderos a color, anillas e interferencia (Cuadro 2). Adicionalmente, se usó para la subprueba de anillas una escala de seguimiento de instrucciones utilizando el siguiente formato de respuesta: 0) Se siguieron todas las instrucciones; 1) No se siguieron una vez; 2) No se siguieron de dos a cinco veces; 3) No se siguieron de seis a diez veces y 4) No se siguieron de once a 14 veces.
Cuadro 2 Descripción de las subpruebas Evaluación neuropsicológica de funciones ejecutivas en niños (ENFEN)23
Procedimiento
Inicialmente se solicitó autorización de los padres para la participación de los niños mediante una carta de participación y consentimiento informado. Las aplicaciones de la ENFEN se realizaron en salones acondicionados, libres de distractores y manteniendo ventilación y luz adecuadas. La duración de la aplicación fue, en promedio, de 48 ± 2 minutos en el grupo con TEA y de 30 ± 3 minutos para el grupo control. El cuestionario BRIEF fue respondido por los padres de los niños de ambos grupos durante los horarios de clase de los niños. La duración del tiempo de respuesta fue de entre 10 y 15 minutos. No se estableció un tiempo límite para responder las pruebas y ambas fueron aplicadas por dos estudiantes de los últimos semestres de la licenciatura en Psicología, con entrenamiento previo para su aplicación.
El protocolo siguió los estándares éticos de acuerdo con la Norma Oficial Mexicana: NOM-004-SSA3-201 en materia de investigación para la salud. A los tutores se les entregó, por escrito, el objetivo del estudio, la justificación, riesgos y beneficios, confidencialidad de sus datos, así como su consentimiento de participación voluntaria y libertad de retirarse en cualquier momento durante el estudio.
Para el análisis de los datos se utilizaron las puntuaciones naturales tanto de la prueba BRIEF como de la ENFEN. Los datos fueron procesados empleando inicialmente estadísticas descriptivas como media (M) y desviación estándar (DE). Para la comparación de los datos entre los grupos se emplearon estadísticas no paramétricas usando la U Mann-Witney. Para establecer la correlación entre las medidas directas y las indirectas en cada grupo se empleó la prueba de correlación Rho de Spearman. El nivel alfa establecido para todas las pruebas estadísticas fue: α ≤ 0.05. Para el procesamiento de los datos se empleó el programa IBM® SPSS Statistics versión 21.
RESULTADOS
Se presentan los resultados de las medidas indirectas mediante la comparación de los factores del inventario BRIEF entre los grupos. Se encontraron diferencias, en la mayoría de los factores, excepto en “organización de materiales” (p> 0.5) en el cual el grupo con TEA obtuvo una puntuación mayor que el grupo control (Cuadro 3). Por otro lado, en las medidas directas (ENFEN) solo se encontraron diferencias en la subprueba de Sendero a color, en la cual el grupo con TEA obtuvo el promedio más bajo (M 5.74, DE 2.51) en comparación con el grupo neurotípico (M 8.66, DE 2.07) (Cuadro 4).
En relación con la escala de seguimiento de instrucciones en anillas se encontraron diferencias (U 8, p= 0.027) entre los grupos. El grupo con TEA tuvo mayores dificultades y obtuvo una puntuación más alta en comparación con el grupo control (M 1.85, DE 1.21 vs. M 0.42, DE 0.78). La correlación entre las subpruebas de la batería ENFEN y los factores de la escala BRIEF por grupos se resumen en el Cuadro 5.
Cuadro 5 Correlación entre factores del BRIEF y ENFEN en el grupo con TEA y desarrollo neurotípico
*p< 0.05; **p< 0.01.
El grupo con TEA obtuvo tres correlaciones significativas (p< 0.05): 1) entre sendero gris e inhibición; 2) sendero a color y flexibilidad y 3) fluidez semántica y memoria de trabajo. Por su parte, el grupo control obtuvo dos correlaciones significativas: 1) entre sendero a color y organización de materiales y 2) entre la prueba de anillas y monitoreo.
DISCUSIÓN
El estudio planteó conocer si existen diferencias en las funciones ejecutivas mediante medidas directas e indirectas entre niños con y sin TEA. Así mismo se planteó conocer la correlación entre las medidas directas e indirectas en cada grupo. Los resultados indican que, con base en las medidas indirectas, los niños muestran mayores diferencias en las funciones ejecutivas que las que obtienen en sus pruebas directas, como se ha reportado previamente en la literatura.18
Las puntuaciones más altas de los niños con TEA, en las medidas indirectas, indican mayor frecuencia de comportamientos disfuncionales percibidos por los padres. Posiblemente la interacción diaria con sus hijos les permite identificar sus conductas problemáticas, que están relacionadas con las funciones ejecutivas (p. ej. memoria de trabajo, control emocional, planeación) en la vida cotidiana. No obstante, los niños con TEA obtienen puntuaciones en las medidas directas similares a los niños con desarrollo neurotípico. Una hipótesis es que los niños con TEA tienen dificultades para regular, mantener y planear su conducta en un entorno social y cambiante como la vida diaria,24 pero obtienen mejores resultados en tareas estructuradas y específicas como las que se presentan en las pruebas neuropsicológicas. En este sentido la tendencia a obtener puntuaciones más bajas en sus pruebas directas de funciones ejecutivas puede estar relacionada con las dificultades en el seguimiento de las instrucciones. Durante la aplicación de las pruebas directas los niños del grupo con TEA ejecutaron correctamente la prueba; sin embargo, después de dos o más intentos para realizar la tarea mostraron dificultades para seguir las reglas. Por ejemplo en la prueba de anillas (véase el Cuadro 2) lograron concluir el ejercicio, pero sin seguir las reglas establecidas al principio de la prueba. Por su parte, los niños con desarrollo neurotípico realizaron el ejercicio correctamente y solo fue necesario corregirlos en una ocasión en promedio, posiblemente por una mayor capacidad de beneficiarse de la retroalimentación; no obstante, al corregir a los niños del grupo con TEA y recordarles las reglas ellos seguían perseverando en su comportamiento. Esto refleja lo encontrado en investigaciones anteriores en niños con TEA acerca de las fallas en el mantenimiento de una estrategia y la rigidez cognitiva observada en la repetición de la misma conducta a pesar de ser corregida.8
En la medición directa la subprueba senderos a color fue la única que mostró diferencias entre el grupo de niños con TEA y el grupo con desarrollo neurotípico. Las funciones ejecutivas relacionadas con la tarea de sendero a color incluyen flexibilidad, planeación y memoria de trabajo. La diferencia en la ejecución de esta prueba entre los grupos corrobora los resultados de las investigaciones iniciales sobre el perfil neuropsicológico7,8,10,11,13-17 y neurofuncional6,7 de los niños con TEA.
Es importante destacar que no se puede hablar de una disfunción generalizada de todas las FE, como lo plantea la teoría de Russell,5 ya que la mayoría de las subpruebas de medición directa de las FE no mostraron diferencias entre los grupos. Las principales diferencias planteadas en la literatura se relacionan con las dificultades en la regulación emocional y el lenguaje no verbal, las cuales son consideradas como funciones ejecutivas “calientes”, incluso cuando se miden mediante medidas directas.9,17,25 Por otra parte, las correlaciones entre las medidas directas e indirectas en el grupo con TEA apoyan la hipótesis sobre el papel de las funciones ejecutivas en la regulación del comportamiento en el contexto social;25 no obstante, se ha sugerido que las FE están asociadas con funciones comportamentales específicas.26
Nuestros datos sugieren que la correlación entre las medidas directas e indirectas, particularmente de las funciones de regulación conductual (inhibición y flexibilidad de la prueba BRIEF) tienen mejor relación con las subpruebas directas que evalúan estos procesos (senderos gris y color) en el grupo con TEA, pero no en el grupo con desarrollo neurotípico. En este sentido, apoyan la hipótesis que plantea la existencia de un vínculo particular entre la regulación conductual social y las funciones ejecutivas en los niños con TEA que no está presente en los niños con desarrollo neurotípico, como se ha propuesto en estudios previos.27 Estas correlaciones sirven de base para fundamentar que la intervención sobre las funciones ejecutivas en los niños con TEA puede tener efectos positivos sobre su desarrollo social, con beneficios tanto para el niño como para sus padres.28
El estudio incluye diferentes limitaciones. Primera: el tamaño de la muestra que limita los análisis estadísticos para la generalización de los resultados a una población mayor en niños con TEA. Segunda: los grupos no fueron seleccionados del mismo centro educativo, lo cual puede implicar diferencias socioeducativas que no se ven reflejadas en los resultados. Tercera: para los instrumentos utilizados, aun cuando existen datos en versiones en español, no se han realizado investigaciones acerca de sus características psicométricas en la población infantil de la muestra de estudio.
CONCLUSIONES
El reporte comportamental de los padres de niños con TEA muestra diferencias en comparación con el reporte de niños con desarrollo neurotípico.
Los niños con TEA son evaluados con más dificultades de inhibición, flexibilidad, iniciación, planeación/organización, monitoreo, memoria de trabajo y control emocional.
Las dificultades de organización de materiales pueden considerarse características tanto de los niños neurotípicos como de los niños con TEA.
No se encontraron diferencias en la mayoría de las funciones ejecutivas evaluadas directamente entre niños con TEA y neurotípicos.
Los niños con TEA tiene dificultades comportamentales en un entorno social y cambiante como la vida diaria, asociadas con las funciones ejecutivas “calientes”; pero obtienen mejores resultados en condiciones controladas y específicas que evalúan las funciones ejecutivas “frías”.
Las correlaciones sugieren la existencia de un vínculo particular entre las funciones ejecutivas y la regulación comportamental en los niños con TEA, que puede servir de base para la intervención neuropsicológica de niños con TEA.
