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ANTECEDENTES
La malformación arteriovenosa es un defecto del sistema vascular de alto flujo y baja resistencia en el que arterias y venas tienen comunicación directa entre sí, sin interposición de un sistema capilar; esto debido, principalmente, al aumento del número de vasos por una angiogénesis anómala.1 La localización más frecuente de las malformaciones arteriovenosas es en el cerebro; por lo tanto, es la localización más estudiada; sin embargo, estas malformaciones pueden encontrarse en cualquier otro órgano. La malformación arteriovenosa uterina es poco frecuente, con alrededor de 300 casos reportados en la bibliografía. Algunos de los factores desencadenantes de estas malformaciones uterinas son los cambios hormonales, como los que suceden durante la adolescencia o el embarazo, traumatismos, procedimientos quirúrgicos, entre otros.2 Se comunica el caso de una malformación arteriovenosa uterina como causa de sangrado en una paciente en el puerperio tardío.
CASO CLÍNICO
Paciente femenina, de 40 años de edad, con antecedentes ginecoobstétricos de dos embarazos previos que terminaron por cesárea (última en el año 2004) sin complicaciones, y el tercer embarazo a principios de 2015. En este último cursó con amenaza de aborto en el primer trimestre, que se contrarrestó con tratamiento farmacológico, sin complicaciones adicionales. El último ultrasonido obstétrico efectuado en el tercer trimestre se reportó sin anormalidades, con feto masculino único, líquido amniótico de características normales, placenta y cordón umbilical adecuadamente insertos.
A las 38.5 semanas de gestación el embarazó se terminó mediante cesárea tipo Kerr, con nacimiento de un feto masculino, de 3486 gramos, 50 centímetros, APGAR 8-9, Silvermann 0. Durante el procedimiento quirúrgico hubo hemorragia obstétrica secundaria a hipotonía uterina, por eso se realizó ligadura de arterias uterinas para controlar el sangrado. Al cuarto día de hospitalización se dio de alta, sin complicaciones.
Al vigésimo tercer día posquirúrgico la paciente tuvo dolor abdominal, tipo cólico, localizado en la parte inferior del abdomen, de predominio derecho, irradiado hacia el área lumbar, acompañado de sangrado transvaginal abundante por lo que acudió al servicio de Urgencias.
En la exploración física solo se encontraron datos de irritación peritoneal, signos de rebote y Mc Burney positivos. El ultrasonido y la tomografía computada reportaron: útero de 11x 6x8 cm y una colección en la cavidad uterina de 3 x 2 cm, con ecogenicidad correspondiente a coágulos. Se administró tratamiento con ergonovina, etamsilato, oxitocina y soluciones parenterales. La mejoría fue parcial, y se estableció el diagnóstico de subinvolución de lecho placentario.
Al vigésimo octavo día posquirúrgico la paciente continuó con sangrado transvaginal profuso, razón por la que volvió a hospitalizarse para histerectomía subtotal. Los hallazgos quirúrgicos fueron: múltiples adherencias en la cavidad abdominal, útero con datos sugerentes de acretismo focal, con extensión a la cara anterior istmo y lateral derecho, sangrado de 400 mL. Durante la evolución posoperatoria se transfundieron múltiples paquetes globulares, y volvió a darse de alta del hospital a los tres días, en condiciones estables.
Hallazgos histopatológicos
Placenta: monocorial monoamniótica, de 625 gramos, cordón umbilical trivascular y membranas coriales sin alteraciones macroscópicas, disco placentario con superficie materna, con 14 cotiledones, íntegros, sin datos de desgarros, superficie fetal con inserción central del cordón umbilical.
Hallazgos microscópicos: circulación úteroplacentaria sin alteraciones de la implantación vascular, piso placentario con zonas focales de infarto periférico, y calcificaciones focales; espacio intervelloso con congestión y fibrina; circulación fetoplacentaria con placa corial, vellosidades coriales y cordón umbilical sin alteraciones patológicas. Hallazgos que corresponden a placenta del tercer trimestre, sin alteraciones significativas.
Útero: producto de histerectomía subtotal (sin cuello uterino) de 8x7x5 cm, que al corte mostró a la cavidad uterina de superficie irregular, color rojizo con múltiples coágulos. A los cortes de la pared uterina se observó al miometrio de color marrón-naranja, con múltiples espacios dilatados de aspecto vascular, desde el endometrio hasta el miometrio profundo.
Hallazgos microscópicos: los cortes histológicos revelaron: proliferación de múltiples vasos de mediano a gran calibre, de pared muscular gruesa, que corresponden a arterias y venas, sin interposición de capilares, distribuidos en todo el espesor de la pared uterina (Figuras 1 y 2), superficie endometrial con cambios pospuerperio, con zonas isquémicas e inflamación crónica; no se identificaron vellosidades coriales residuales, ni datos de acretismo placentario. Con estos hallazgos histológicos se estableció el diagnóstico de malformación arteriovenosa uterina.
Figura 1 Microfotografía del corte de la pared uterina donde se observan múltiples canales vasculares de gran calibre, en todo el espesor del miometrio, con dilatación y congestión de su luz, sin interposición de capilares. Hematoxilina-eosina 10x.
Figura 2 Microfotografía con tinción tricrómica deMasson que muestra una arteria de grueso calibre. Puede observarse el grosor de la pared muscular del vaso (teñido de color rojo), inmerso entre las fibras de músculo liso del miometrio (lado izquierdo) (40x).
DISCUSIÓN
La hemorragia puerperal secundaria (sangrado uterino posparto) es la pérdida sanguínea anormal, mayor a 500 mL posterior a un parto y 1000 mL posterior a una cesárea, que sobreviene en las 24 horas a 12 semanas posteriores al nacimiento.3 La hemorragia posparto es la principal causa de mortalidad materna en países de ingresos bajos y se asocia casi en 25% de todas las defunciones maternas del mundo.4
Entre los factores de riesgo asociados con la hemorragia puerperal están: edad avanzada, multiparidad, intervalo intergenésico corto, antecedente de múltiples legrados uterinos, primiparidad, obesidad materna, macrosomía fetal, antecedente de atonía uterina, embarazo múltiple, hemorragia anteparto y anemia materna.5
Las causas más comunes de sangrado uterino posparto temprano son: retención de restos placentarios, subinvolución de lecho placentario, y traumatismo durante el trabajo de parto o cesárea (episiotomías y desgarros puerperales).6 Otras causas de sangrado posparto tardío menos frecuentes incluyen: defectos en la coagulación, hemorragia posparto previa, obesidad y trastornos de la placentación, como placenta previa, desprendimiento prematuro de placenta, y acretismo placentario,6 tal como sucedió en el caso aquí reportado, en donde se sospechó acretismo placentario como causa del sangrado. La malformación arteriovenosa uterina es, también, aunque menos frecuente, una causa de hemorragia uterina, que puede tener implicaciones importantes como anemia o, incluso, llegar al choque hipovolémico, que puede poner seriamente en riesgo la vida de las pacientes.7
La malformación arteriovenosa uterina es un defecto en el sistema vascular por proliferación anormal de vasos de grueso calibre, en donde arterias y venas tienen comunicación directa entre sí, sin interposición de un sistema capilar verdadero, esto debido principalmente a un desarrollo embriológico anormal entre las arterias y venas uterinas.1,8 La causa de esta malformación vascular no siempre guarda relación con el embarazo, ésta puede ser de origen congénito o adquirido; se ha visto una relación estrecha con el antecedente de legrados uterinos o cirugías pélvicas previas para su desarrollo.9
La malformación arteriovenosa uterina la describieron, por primera vez (1926) Dubrenil y Loubat, en una paciente con sangrado transvaginal profuso de inicio súbito, en donde se hacía referencia a esta entidad como cirsoide aneurismática de útero, o "similar a una várice uterina" debido a la coexistencia de venas aumentadas de tamaño, tortuosas y en ocasiones con sectores varicosos;10,11 posteriormente, este nombre fue modificado a malformación arteriovenosa uterina por las uniones directas entre el sistema arterial y venoso que se observaron.11
A la fecha, en el ámbito mundial solo están reportados alrededor de 300 casos de malformaciones arteriovenosas uterinas, entre los que destacan reportes de casos y estudios observacionales, de los que solo 5% cuenta con confirmación histopatológica.12 Nuestro caso tiene un interés especial debido a que, si bien las malformaciones arteriovenosas uterinas son verdaderamente excepcionales, son más escasas aún las descripciones de ésta como causa de sangrado puerperal. En la búsqueda bibliográfica efectuada solo se encontraron 13 descripciones de malformaciones arteriovenosas uterinas como causa de sangrado posparto, por lo que el caso aquí comunicado es el 14.1,2,7,13,14,15,16,17,18,19,20,21,22,23,24,25
La malformación arteriovenosa uterina es poco frecuente, su prevalencia es de apenas 0.22% de las mujeres en etapa del posparto, aunque no en todos los casos se manifiesta clínicamente, por lo que puede ser subdiagnosticada.14,26 Se encuentra en mujeres en edad reproductiva, en torno de los 30 años,27 con sangrado transvaginal intermitente y profuso, que puede o no estar acompañado de dolor abdominal o pélvico. Esto hace pensar, de inicio, en otras causas más comunes de sangrado uterino posparto, si es que no se tiene conocimiento de este padecimirnto.28 En nuestro caso, la paciente cursó un puerperio tardío patológico, con dos episodios de sangrado vaginal importante, de inicio súbito los días 18 y 23 posteriores a la cesárea. Esto condujo a que en el primer sangrado se diagnosticara y se tratara como una subinvolución del lecho placentario; y en el segundo se sospechara acretismo placentario, hasta que pudo confirmarse el diagnóstico histopatológico de malformación arteriovenosa uterina.
La manipulación quirúrgica previa a la que estuvo expuesta la paciente (por sus dos cesáreas anteriores) pudo ser el factor de riesgo de la malformación arteriovenosa uterina; el embarazo actual, junto con el trabajo de parto y cesárea, los desencadenantes de la rotura de alguno de estos vasos más superficiales, como etiopatogenia del sangrado profuso.
La angiografía es el patrón de referencia para el diagnóstico de malformación arteriovenosa uterina; sin embargo, en los últimos años se ha incrementado el uso del ultrasonido transvaginal para la detección de este padecimiento debido a su fácil acceso y resultados certeros.13 Los hallazgos consisten en espacios hipoecoicos tortuosos en el miometrio, que demuestran el flujo vascular con modalidad Doppler.29
Los hallazgos macro y microscópicos encontrados en nuestro caso son concordantes con la malformación arteriovenosa uterina que consiste en múltiples vasos dilatados de las paredes musculares gruesas, correspondientes a arterias y venas, con conexiones fistulosas entre ellas, en todo el espesor de la pared miometrial. El principal diagnóstico diferencial es el hemangioma uterino, entidad poco frecuente que difiere de las malformaciones arteriovenosas por tratarse de una verdadera proliferación neoplásica de un tipo específico de vaso sanguíneo, y ausencia de arterias y venas de paredes engrosadas interconectadas; sin embargo, el abordaje es similar en ambos padecimientos.30
Por tradición, la histerectomía había sido el tratamiento de elección, como sucedió en el caso aquí informado, pero a partir de la introducción de la embolización arterial como tratamiento menos invasivo, éste se ha convertido en la opción de elección, con excelentes resultados.29
CONCLUSIÓN
El sangrado posparto es causa frecuente de complicaciones durante el puerperio que implica un incremento en la mortalidad materna. La malformación arteriovenosa uterina, a pesar de su relativa poca frecuencia, debe tenerse en mente como causa de sangrado puerperal, en especial en casos de sangrado transvaginal profuso, intermitente y posterior a un procedimiento invasivo en la cavidad uterina de causa aparentemente inexplicable. El ultrasonido transvaginal es un método de imagen mínimamente invasivo y muy utilizado durante el control prenatal; se sugiere la búsqueda ultrasonográfica temprana e intencionada de malformaciones vasculares en el útero.
