Angiomixoma agresivo: reporte de un caso y experiencia global con 168 casos

Herrera-Castro, JC; González-Calderón, G; Medina-Franco, H; Herrera-Castro, JC; González-Calderón, G; Medina-Franco, H

doi:10.24245/gom.v85i11.1504

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Ginecología y obstetricia de México

versión impresa ISSN 0300-9041

Ginecol. obstet. Méx. vol.85 no.11 Ciudad de México nov. 2017

https://doi.org/10.24245/gom.v85i11.1504

Casos clínicos

Angiomixoma agresivo: reporte de un caso y experiencia global con 168 casos

Aggressive angiomyxoma: Case report and global experience of 168 cases

JC Herrera-Castro¹

G González-Calderón¹

H Medina-Franco²

^¹Médico cirujano, Escuela de Medicina y Ciencias de la Salud del Tecnológico de Monterrey.

^²Dirección de Cirugía, sección de Cirugía Oncológica, Instituto Nacional de Ciencias Médicas y Nutrición Salvador Zubirán, Ciudad de México.

Resumen

ANTECEDENTES:

el angiomixoma vulvar agresivo es una neoplasia poco frecuente, de origen mesenquimatoso, que suele afectar la región pélvica y perineal, con alto grado de infiltración y recurrencia local. El tratamiento de elección es la extirpación quirúrgica.

CASO CLÍNICO:

mujer de 39 años de edad, que inició con una tumoración vulvar derecha de 6 cm, de consistencia blanda, móvil, no dolorosa, sin ulceraciones, clasificada como quiste de la glándula de Bartholin; se efectuó resección quirúrgica de la lesión sin inconvenientes ni complicaciones. En el servicio de Cirugía Oncológica del Instituto Nacional de Ciencias Médicas y Nutrición Salvador Zubirán, se solicitó una tomografía axial computada que evidenció una tumoración heterogénea, hipodensa, vascularizada, con componente quístico que desplazaba el conducto vaginal, útero y vejiga, con infiltración de tejidos blandos y piel, de 15 x 10 x 28 cm en el labio mayor derecho. Con la biopsia incisional se estableció el diagnóstico de angiomixoma agresivo profundo. En diciembre de 2016 se extirpó el tumor vulvoperineal. El reporte patológico fue de tumoración de 30 x 25 x 7 cm, con receptores positivos para estrógenos y progesterona, e intensidad +++ en más de 80%. La paciente recibió tratamiento coadyuvante con tamoxifeno; actualmente se encuentra asintomática y en vigilancia.

CONCLUSIONES:

la prescripción de agentes antiestrogénicos disminuye el tamaño tumoral. Este tratamiento supone abordajes quirúrgicos menos agresivos. Por la recurrencia del angiomixoma agresivo se sugiere la vigilancia a largo plazo e implementar un esquema de mantenimiento con fármacos antiestrogénicos.

PALABRAS CLAVE: angiomixoma agresivo; vulva; quiste de Bartholin

Abstract

BACKGROUND:

Aggressive angiomyxoma of the vulva is a very rare mesenchymal neoplasm, which has a preference for the pelvic and perineal regions. It is defined to be aggressive because of its tendency to infiltrate and local recurrence. The treatment of choice is surgical excision.

CLINICAL CASE:

A 39-year-old female, who started with a 6 cm right vulvar tumor, soft, mobile, non-painful, without ulcerations, classified as a cyst of the Bartholin's gland; surgical resection of the lesion was performed without incidents or complications. In the Oncology Surgery service (Instituto Nacional de Ciencias Médicas y Nutrición Salvador Zubirán), a computerized axial tomography was requested, wich evidenced a heterogeneous, hypodense, vascularized tumor with cystic component that displaced the vaginal canal, uterus and bladder, with infiltration in soft tissue and skin, of 15 x 10 x 28 cm on the right upper lip. The incisional biopsy established of deep aggressive angiomyxoma diagnosis. In December 2016 the vulvoperineal tumor was extirpated. The Department of Pathological Anatomy reported a tumor of 30 x 25 x 7 cm, with estrogen and progesterone positive receptors, and intensity +++ in more than 80%. The patient received adjuvant treatment with tamoxifen. Currently the patient is asymptomatic and under follow-up.

CONCLUSIONS:

The use of antiestrogenic agents has been shown to decrease tumor size. This protocol requires less aggressive surgical approaches. Given the tendency of these tumors to recur, it is necessary to provide long-term follow-up considering the treatment with antiestrogens as a maintenance therapy.

KEYWORDS: Aggressive angiomyxoma; Vulva; Bartholin´s cysts

ANTECEDENTES

El angiomixoma vulvar fue descrito por Steeper y Rosai en 1983,¹ como una neoplasia poco frecuente, de origen mesenquimatoso, que suele afectar la región pélvica y perineal.² Se considera un tumor agresivo, debido a su tendencia de infiltración y recurrencia local.³ Hasta el momento en la bibliografía solo se han descrito dos casos de metástasis.⁴^,⁵ La enfermedad inicial suele confundirse con alteraciones comunes, como quiste de Bartholin, hernias, lipomas o abscesos, pues manifiesta síntomas inespecíficos.² En algunas pacientes se ha descrito la traslocación cromosómica de la banda 12q13-15.⁶ El tratamiento de elección consiste en extirpación quirúrgica y agonistas de hormona liberadora de gonadotropina (GnRH) o tamoxifeno.⁷

CASO CLÍNICO

Paciente de 39 años de edad, con obesidad grado 1, sin antecedentes de importancia para el padecimiento actual, quien durante el 2003 inició con una tumoración vulvar derecha de 6 cm, de consistencia blanda, móvil, no dolorosa, sin ulceraciones, clasificada como quiste de la glándula de Bartholin. Se realizó resección quirúrgica sin incidencias ni complicaciones. La paciente se mantuvo asintomática hasta el 2006, momento en que reapareció la lesión en el mismo sitio y con las mismas características, por lo que se reintervino quirúrgicamente para resección de la masa. En 2008 tuvo recurrencia y de nuevo fue resecada la lesión; posteriormente se estableció el diagnóstico de angiomixoma agresivo (no se cuenta con reporte histopatológico), por lo que fue enviada al departamento de Oncología, donde se intervino quirúrgicamente en 2010 por recurrencia de la tumoración. Todas las resecciones se realizaron en instituciones ajenas a la nuestra.

En septiembre de 2016 acudió a valoración quirúrgica al Instituto Nacional de Ciencias Médicas y Nutrición Salvador Zubirán, donde le detectaron una tumoración vulvar de 30 cm de longitud, de consistencia blanda, móvil, sin ulceraciones, dolorosa, de carácter punzante intermitente (Figura 1), sin alteraciones adicionales en la exploración física. La paciente fue enviada al servicio de Cirugía Oncológica, donde se ordenó realizar una tomografía axial computada que reportó una tumoración heterogénea, hipodensa, vascularizada con componente quístico que desplazaba el conducto vaginal, útero y vejiga, con infiltración de tejidos blandos y piel, de 15 x 10 x 28 cm en el labio mayor derecho (Figura 2). Se obtuvo una biopsia incisional con reporte de angiomixoma agresivo profundo. En diciembre de 2016 se efectuó la extirpación del tumor vulvoperineal, con resección parcial y cierre primario de la vejiga, debido a invasión de la masa (Figura 3). El Departamento de Anatomía Patológica reportó una tumoración de 30 x 25 x 7 cm, con receptores positivos para estrógenos y progesterona, e intensidad +++ en más de 80%. La paciente recibió tratamiento coadyuvante con tamoxifeno; actualmente se encuentra asintomática y en vigilancia.

Figura 1 Aspecto macroscópico del angiomixoma agresivo.

Figura 2 Tomografía computada que muestra una tumoración heterogénea e hipodensa, que se extiende a la pared lateral de la vejiga y rechaza el recto.

Figura 3 Resección quirúrgica y reconstrucción perineal (resultado posoperatorio).

DISCUSIÓN

El término de angiomixoma agresivo fue acuñado por Steeper y Rosai en 1983 y hasta la fecha se han reportado menos de 200 casos en la bibliografía internacional.⁸ Este artículo representa el estudio con más casos analizados de dicha neoplasia.

De acuerdo con la bibliografía consultada, la principal limitación de los estudios es que no todos los reportes de casos señalan las variables analizadas en nuestra revisión bibliográfica.

Del total de 168 pacientes, 151 (88.9%) fueron mujeres y 17 (10.1%) hombres, con una relación hombre-mujer de 8.8:1. El límite de edad en mujeres varía de 9 a 75 años (media de 37.54, DE: 10.97 y mediana de 36 [Figura 4]).⁵^,⁷^-⁵⁸ El angiomixoma agresivo se ha identificado en diversos tejidos. En las mujeres, el sitio más común es la vulva (39.74%),¹²^-¹⁵^,¹⁷^-¹⁹^,²¹^,²²^,²⁴^,²⁵^,³⁰^,³⁵^-³⁸^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴⁷^,⁵³^-⁶⁰ seguido de la pelvis,⁵^,¹⁰^,¹⁶^,²⁰^,²³^,²⁴^,²⁹^,³¹^,³⁹^,⁴⁵^,⁵⁰^,⁵²^,⁵⁸ y la región perineal.⁷^,³²^,³⁶^,³⁹^,⁴¹^,⁵⁷^,⁵⁸ El caso aquí reportado es similar al de la bibliografía mundial, pues se trata de una mujer diagnosticada con angiomixoma agresivo en la región vulvar a los 39 años de edad.

Figura 4 Distribución de pacientes por género y edad (n = 168).

Contamos con el diagnóstico inicial en 59 de los casos incluidos en esta revisión; sin embargo, sólo en 10 se estableció el diagnóstico certero de angiomixoma agresivo en la primera intervención. En la mayoría de las pacientes se reportó inicialmente como quiste de Bartholin (18 casos) o neoplasia benigna (15 casos), como sucedió en este estudio. Otros diagnósticos iniciales incluyen: absceso, divertículo ureteral, hernia, otro tipo de quistes, colección de líquido, incluso neoplasias malignas.²^,⁷^,⁸^,¹⁰^,¹²^-¹⁶^,²¹^,²³^-²⁵^,²⁷^,²⁹^-³⁴^,³⁶^,³⁸^,³⁹^,⁴⁴^,⁴⁸^,⁵²^,⁵⁴^,⁵⁶^,⁵⁷^,⁶⁰^-⁶⁸

En relación con los hallazgos macroscópicos (134 casos revisados), el tamaño del tumor (en su eje mayor) varía de 1.5 a 66 cm (media de 14.15, DE: 11.95 y mediana de 10). En promedio los tumores más grandes se han encontrado en el abdomen (media 29.5 cm), sin demostrarse diferencia estadísticamente significativa en relación con otras localizaciones.⁸^,⁹^,¹²^-²⁰^,²²^,²⁴^,²⁵^,²⁷^-³¹^,³³^-⁴⁰^,⁴³^-⁴⁶^,⁴⁸^,⁴⁹^,⁵¹^-⁵⁸^,⁶⁶^,⁶⁸^,⁶⁹ El tumor de nuestra paciente midió 30 cm en su eje más largo, que lo coloca en el percentil 89 en relación con los demás casos analizados y al percentil 85 según la localización vulvar (Cuadro 1).

Cuadro 1 Localización del tumor

En cuanto al estudio de inmunohistoquímica, se reportaron tinciones para 48 de los casos analizados. Los receptores de progesterona fueron positivos en 85% (41 de 48) de los pacientes: 87% (40 de 46) en mujeres y 50% (1 de 2) en hombres. Los receptores de estrógeno resultaron positivos en 90% (43 de 48) de los casos: 91% (42 de 46) en mujeres y 50% (1 de 2) en hombres. Otros marcadores determinados fueron el S-100, con resultado negativo en todos los pacientes (0 de 24); desmina con 92% (22 de 24), vimentina con 100% (20 de 20), actina de músculo liso con 71% (17 de 24) y CD34 con 67% (12 de 18) casos positivos (Cuadro 2).²^,⁸^,¹³^,¹⁵^,¹⁶^,¹⁸^,²⁰^,²⁴^,²⁶^-²⁸^,³⁰^,³³^,³⁴^,³⁷^,⁴¹^,⁴³^,⁴⁴^,⁵¹^,⁵⁴^,⁶⁷^,⁷⁰^-⁷² La importancia de realizar este tipo de perfil tumoral recae en la posibilidad de establecer el tratamiento específico con antagonistas hormonales.

Cuadro 2 Perfil de inmunohistoquímica

^1:Receptor de progesterona; ²: Receptor de estrógenos.

El 83% (140 de 168) de los casos se intervino quirúrgicamente, principalmente con resección local (69.64%), resección incompleta (5.95%), histerectomía (2.38%), resección con terapia hormonal coadyuvante (4.17%) y resección con radioterapia coadyuvante (1.19%); por su parte, solo 1.2% de las pacientes recibió terapia hormonal con leuprolide; un caso no recibió tratamiento y el resto (15%) no mostró información acerca del tratamiento.⁸^,⁹^,¹²^-²⁰^,²²^,²⁴^,²⁵^,²⁷^-³¹^,³³^-⁴⁰^,⁴³^-⁴⁶^,⁴⁸^,⁴⁹^,⁵¹^-⁵⁸^,⁶⁶^,⁶⁸^,⁶⁹

Respecto del seguimiento a mediano y largo plazo, 95 de los 168 casos analizados reportaron alguna recidiva; de éstos, 57/95 (60%) manifestaron por lo menos 1 recurrencia a 5 años de seguimiento, a pesar de recibir tratamiento. Se observó que los sitios primarios con mayor recurrencia fueron la pelvis y la vulva, con 26 y 23.9%, respectivamente. El tiempo de recurrencia en hombres (media 32.875 meses) y mujeres (40.28 meses) no mostró diferencia estadísticamente significativa (p = 0.507). Sólo se describieron 2 casos de metástasis a pulmón. No se reportaron muertes asociadas con el tumor ni con intervenciones quirúrgicas.⁷^-⁹^,¹²^,¹⁵^-¹⁷^,¹⁹^,²⁵^,²⁷^,³²^,³⁴^-³⁶^,³⁹^,⁴¹^,⁴⁴^,⁴⁶^,⁴⁹^,⁵⁰^,⁵³^,⁵⁶^-⁵⁸ El comportamiento clínico de nuestra paciente ha sido satisfactorio y similar a lo descrito en la bibliografía. Desde su diagnóstico a la fecha (13 años) ha tenido 4 recidivas locales.

CONCLUSIONES

El angiomixoma agresivo afecta predominantemente a mujeres premenopáusicas, en quienes se ha descrito, además, positividad para receptores hormonales. Esto sugiere que los estrógenos y la progesterona tienen función importante en el crecimiento de la neoplasia. Este tipo de tumoraciones debe tratarse con medicamentos antiestrogénicos, en combinación con tratamiento quirúrgico, como terapia neoadyuvante y coadyuvante. ⁽¹¹^,¹⁹^,⁴¹^,⁵⁶^,⁶⁰^,⁶⁶^,⁶¹^,⁷³^-⁷⁵ Se han reportado resultados satisfactorios con los esquemas implementados, pues al disminuir el tamaño tumoral, se requieren intervenciones quirúrgicas menos agresivas y radicales,⁷⁶ además de emplearse como esquema de mantenimiento a largo plazo. Aunque se trata de una neoplasia agresiva (angiomixoma agresivo), su tasa de mortalidad descrita en la bibliografía es de cero; sin embargo, dada la tendencia de recurrencia, los pacientes requieren seguimiento para establecer el tratamiento oportuno de las recidivas.

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Este artículo debe citarse comoHerrera-Castro JC, González-Calderón G, Medina Franco H. Angiomixoma agresivo: reporte de caso y experiencia global con 168 casos. Ginecol Obstet Mex. 2017 nov;85(11):755-762. DOI: https://doi.org/10.24245/gom.v85i10.1590

Recibido: Junio de 2017; Aprobado: Agosto de 2017

Correspondencia Dr. Heriberto Medina Franco herimd@hotmail.com

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