ANTECEDENTES
La inversión uterina es una complicación del parto poco frecuente que se produce inmediatamente después de expulsar la placenta; consiste en la inversión del útero dentro de su propia cavidad.1 Se clasifica en puerperal y no puerperal, la mayoría de los casos reportados corresponde a la primera. La incidencia de inversiones puerperales está entre 1:2000 a 1:30,000 partos; la de las no puerperales no se ha estimada.2 De acuerdo con la inversión genital se clasifica en: grado 1: inversión incompleta del útero o intrauterina, con el fondo uterino en la cavidad; grado 2: inversión del fondo uterino a través del cuello; grado 3: protrusión del fondo uterino a través de la vulva (inversión total) y grado 4: eversión de la vagina a través de la vulva, junto con el útero invertido.3,4,5
Las inversiones no puerperales son excepcionales y se asocian con un tumor uterino localizado en el fondo, que protruye hacia la cavidad vaginal, debido al elongamiento de los ligamentos uterinos, hasta provocar la inversión. La primera causa son los tumores de origen benigno, principalmente leiomiomas en 75 a 85% de los casos6 seguida de tumores malignos de comportamiento agresivo, con crecimiento celular rápido, entre los que destacan los sarcomas uterinos.7
Esta situación es difícil de diagnosticar antes de la intervención quirúrgica, sobre todo si no se cuenta con el antecedente de tumor uterino. La evaluación clínica y la sospecha son las principales directrices para el diagnóstico.8 Los estudios de imagen son de utilidad, sobre todo en inversiones parciales; sin embargo, son pocos los reportes de ultrasonido y resonancia magnética.9
El tratamiento es quirúrgico. La técnica depende del porcentaje invertido, del deseo de embarazo y de la sospecha de malignidad. La vía de acceso debe elegirse con base en la experiencia y habilidades quirúrgicas del cirujano, considerando la distorsión de las estructuras anatómicas.10,11
CASO CLÍNICO
Paciente de 49 años, originaria y residente del Estado de México, con índice de masa corporal de 21.4 kg/m2, negó antecedentes crónico-degenerativos y toxicológicos. Antecedentes de interés: 3 embarazos, 3 partos, en etapa de transición a la menopausia. El padecimiento actual se había iniciado 6 meses antes, con sangrado uterino anormal, caracterizado por hiperpolimenorrea. No tenía estudio de imagen previo. Su médico la trató con anticonceptivos combinados orales sin respuesta satisfactoria. Dos meses antes de hospitalizarse tuvo sensación de cuerpo extraño en el entorno vaginal, que de pronto se incrementó durante la última semana, con intensa hemorragia vaginal y dolor pélvico el día del ingreso.
En la exploración física dirigida se observó el prolapso de órganos pélvicos, con inversión de las estructuras uterinas, asociado con un proceso infeccioso severo (Figura 1), con datos clínicos de choque hipovolémico (tensión arterial de 90-50 mmHg, frecuencia cardiaca de 120 lpm, frecuencia respiratoria de 24 lpm, temperatura de 38.2 °C) y riesgo de disfunción orgánica debido a la sepsis, calculado con el Quick Sequential Organ Failure Assessment Score (qSOFA por sus siglas en inglés). Los estudios al ingreso al hospital reportaron: 25,500 leucocitos por μL, 24,100 neutrófilos por μL, 7 g por decilitro de hemoglobina, 21.8% de hematócrito, 239,000 plaquetas por μL, 0.16 ng de procalcitonia por mL. El ultrasonido pélvico no mostró ni el útero ni los anexos. El ultrasonido renal reportó hidronefrosis bilateral y ectasia pielocalicial derecha. El cultivo de la secreción se reportó con gérmenes grampositivos y gramnegativos; los hemocultivos sin desarrollo.
El tratamiento antimicrobiano empírico se inició con ceftriaxona y metronidazol parenteral. Para mejorar las condiciones hemodinámicas se le trasfundieron dos concentrados globulares y dos unidades de plasma fresco congelado.
Debido a las características clínicas y la necesidad de eliminación del foco infeccioso se decidió la histerectomía. Se procedió al acceso abdominal debido a la inversión de las estructuras anatómicas, lo que limitó su reconocimiento. Durante la laparotomía se observó la excavación del hueco pélvico con inversión de útero y anexos (Figura 2); por ello se procedió a la restitución uterina por vía vaginal, esto favoreció la identificación de los ligamentos redondos e infundibulopélvicos. La histerectomía total abdominal se continuó, sin complicaciones. Hallazgos: mioma pediculado en el fondo uterino de 9 x 5 x 4 cm, que provocaba una inversión uterina, debido a la elongación de los ligamentos de sostén (Figura 3). La técnica de colposuspensión se difirió debido al proceso séptico y la friabilidad de los tejidos.
El reporte de patología indicó: leiomioma uterino pediculado, de localización submucosa, abscedado, con degeneración hidrópica. Cervicitis aguda abscedada, adenomiosis y endometritis aguda abscedada.
La paciente fue dada de alta del hospital a los 8 días después de la intervención quirúrgica, sin contratiempos.
DISCUSIÓN
La inversión uterina no puerperal es rara. Según el grado de inversión se clasifica en parcial o total y, de acuerdo con el tiempo de evolución, en aguda o crónica. El caso aquí reportado corresponde a una inversión total, de evolución crónica agudizada. En las revisiones de la bibliografía mundial no se superan los 200 casos. Gómez-Lobo y colaboradores6 publicaron un informe de 149 casos entre 1887 y junio de 2006. Mediante la búsqueda en Medline y PubMed con las palabras clave: non-puerperal inversion, se encontraron 38 casos más, reportados entre julio de 2006 y 2020 (Cuadro 1) que, aunados a éste, suman 189. En la bibliografía mexicana existe un solo caso reportado por Rosales y González, en 2005.2
Casos | Autor | Año | País | Edad | Embarazos | Síntomas | Laboratorios | Hallazgos radiológicos | Acceso quirúrgico | Histopatología |
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1 | Song1 | 2016 | China | 42 | - | Choque hipovolémico, masa vaginal | Hb 3 g, Leucocitosis | TAC diagnóstico de mioma de 19 x 12 x 9cm | Restitución uterina y miomectomía abdominal | Fibroide submucoso con áreas de necrosis |
2 | Pelissier3 | 2013 | Francia | 57 | 2 embarazos, 2 partos | Dolor abdomino pélvico y metrorragia | Hb 6.3 g/dL | - | Histerectomía total laparoscópica y vaginal | Leimioma submucoso |
3 | Shabbir5 | 2014 | Pakistan | 39 | 5 embarazos 5 partos | Sangrado y descarga vaginal 3 meses, asocia dolor pélvico severo | Hb 4.5 d/dL | Útero distorsionado, elongado con masa de 8.6 x 6.3 cm En el segmeto uterino inferior, extendiendose a la vagina | Remoción via vaginal tumor con histerectomía total laparoscópica | Leiomioma benigno con necrosis |
4 | Dadgar8 | 2018 | Irán | 51 | 3 embarazos, 2 partos y 1 aborto | Dolor pélvico, sangrado transvaginal | Hb 7, Hto 24%. | Ultrasonido: surco longitudinal deprimido en forma de u. | Abdominal más vaginal | Fibroma |
5 | Free9 | 2019 | Estados Unidos | 45 | 4 embarazos, 3 partos y 1 aborto | Sangrado, dolor abdominal, dificultad para vaciamiento vesical y masa vaginal | No reporta | TAC: prolapso piso pélvico con masa homogénea, bien circunscrita en la vagina. | Histerectomía vaginal | Adenoma muleriano |
6 | Tsai10 | 2019 | Taiwan | 44 | 2 embarazos, 2 partos | Sangrado intermitente transvaginal 2 meses, dolor abdominal agudo | Hb 5.1 g/dL, Leucocitos 17,100 | Ultrasonido: masa de 13 x 8.5 x 8.7, hendidura y surco hipoecoico en fondo uterino. | Huntintong fallido, amputación de la masa e histerectomía total abdominal | Hemangioma cavernoso |
7 | Anitha11 | 2015 | India | 42 | Multípara | Descarga vaginal, sangrado trasvaginal | Hb 4.5 g/dL | Ultrasonido no concluyente | Reduccion e histerctomía total abdominal | Leiomioma |
8 | Rathod12 | 2014 | India | 28 | 1 embarazo, 1 legrado | Masa vaginal y descarga vaginal | Hb 7.4 g/dL | Ultrasonido: útero no identificado en su posición normal | Miomectomía vaginal e histerectomía total abdominal, método de Kustner | Leiomioma |
9 | Buyukkurt13 | 2007 | Turquía | 49 | Sin embarazo | Sangrado vaginal, dolor, anuria, masa vaginal | Hb 9.5 g/dL | Miomectomía, Hautain e histerectomía total abdominal con salingooferectomía | Leiomiosarcoma | |
10 | Mehra14 | 2013 | India | 60 | Sangrado posmenopáusico fétido | Hb 5 g/dL | Ultrasonido: masa uterina | Histerectomía total abdominal, maniobra de Haultan | Sarcoma mülleriano mixto | |
11 | Ambreen15 | 2020 | Pakistán | 22 | G0 | Sangrado transvaginal, dolor pélvico severo | Hb 6 g/dL | Masa uterina con extensión a vagina con pérdida del contorno uterino. | Remoción del tumor por vía vaginal, histerectomía total abdominal | Rabdosarcoma embrional de alto grado |
12 | Souza16 | 2014 | Brasil | 23 | G0 | Sangrado trasvaginal, descarga vaginal | Hb 5.4 g/dL | Histerectomía total abdominal, salpingooforectomía bilateral, linfadenectomía | Teratoma inmaduro | |
13 | Fofie17 | 2010 | Ghana | 42 | 4 embarazos, 4 partos | Sangrado irregular Dolor Masa enorme vaginal con descarga fétida | Hb 5.5 g/dL | USG: sin identificación del útero | Histerectomía total vaginal, incisión de la pared uterina posterior | ---- |
14 | Teimoori18 | 2017 | Irán | 32 | 1 embarazo, 1 aborto | Sangrado vaginal postcoital, pérdida de conciencia y descarga vaginal blanca | Hb 11.2 g/dL | Masa no pediculada en la vagina, 2 cm por arriba del himen | Maniobra de Haultain y miomectomía por laparatomía | Leiomioma submucoso |
15 | Girish19 | 2019 | India | 54 | - | Sangrado y descarga vaginal | No reporta | RMN: masa heterogénea en el cuello uterino, que llenaba la cavidad endometrial | Procedimiento Haultain e histerectomía tipo I con salpingooforectomía | Carcinoma endometrial de células escamosas |
16 | Fernández20 | 2013 | España | 53 | Multipara | Sangrado vaginal excesivo, dolor, náusea, vómitos | Histerectomía con doble anexectomía | Leiomioma submucoso pedículado | ||
17 | De Vries21 | 2010 | Países Bajos | 19 | 0 | Sangrado vaginal anormal y dismenorrea | Hb 5.2 g/dL | Útero con material heterogéneo con cavidad endometrial adelgazada | Histeroscopia, laparoscopia y laparatomía, miomectomía | Leiomioma submucoso |
18 | Tibrewal22 | 2010 | India | 45 | 2 embarazos, 2 partos | Sangrado vaginal y masa de 3 días de evolución | Miomectomía vaginal, Haultain y histerectomía total abdominal | Leiomioma submucoso | ||
19 | Martin23 | 2020 | Gran Bretaña | 41 | 1 embarazo, 1 parto | Choque hipovolémico, menorragia retención urinaria | Hb 5 g/dL | RMN: útero elongado y masa protruyente en la vagina | Histerectomía total abdominal, salpingooferectomía | Leiomioma |
20 | Umeononii24 | 2013 | Nigeria | 51 | 7 embarazos, 7 partos | Sangrado irregular 1 mes, sangrado excesivo, dolor abdominal bajo, mareo | Canal cervical dilatado que alberga líquido hipoecoeico con ecos de bajo nivel en su cavidad. | Histerectomía total abdominal | Fibroide submucoso | |
21 | Vieira25 | 2018 | Brasil | 55 | 3 embarazos, 2 partos y 1 cesárea | Dolor abdominal, masa vaginal, hiperpolimenorrea | 6.7 g/dL, Hto 26%, Leucocitos 8900 | Ultrasonido y tomografía: prolapso uterino completo con mioma uterino | Histerectomía total vaginal con salpingooforectomía, abertura posterior de la pared uterina | Leiomioma intramural y submucoso, adenomiosis |
22 | Kulkarni26 | 2012 | India | 40 | 4 embarazos, 4 partos | Dolor en la espalda baja y pélvico, masa vaginal y descarga vaginal | Hb 5-6 g/dL, Leucocitosis | Útero prolapsado | Miomectomía e histerectomía total vaginal | Fibroma uterino |
23 | Kouamé27 | 2015 | Costa De Marfil | 28 | 1 embarazo, 1 parto | Sangrado irregular, pesantez, dolor pélvico durante 6 meses, masa vaginal | Hb 5.8 g/dL, Leucocitosis 23,700 | - | Excisión del tumor por la vagina e histerectomía total vaginal | Leiomioma submucoso |
24 | Atalay28 | 2012 | Turquía | 42 | 4 embarazos, 4 partos | Hipermenorrea, dolor pélvico crónico durante 9 meses | Hb 6.7 g/dL, Hto 20.8% | Ausencia de útero en el sitio habitual | Histerectomía total vaginal | Leiomioma submucoso |
25 | Turhan29 | 2014 | Turquía | 52 | Cuatro embarazos, 3 partos y 1 aborto | Dolor abdominal bajo y masa en la vagina de 6 meses | No realizado | Histerectomía vaginal | Leiomioma submucoso | |
26 | Hu30 | 2012 | Taiwán | 50 | Nulípara | Sangrado transvaginal, anuria, dolor pélvico | Ultrasonido: masa ecogénica consistente con fibroma uterino e indentación sobre el útero, configuración en forma de “U” | Histerectomía total vaginal | Fibroma uterino | |
27 | Krissi31 | 2011 | Israel | 50 | 3 embarazos, 3 partos | Menorragia y dolor abdominal bajo | Hb 6.5 g/dL | Ultrasonido: útero miomatoso con gran mioma en parte superior | Miomectomía vaginal e histerectomía total abdominal | Mioma |
28 | Mihmanli32 | 2015 | Turquía | 47 | - | Dolor inguinal bilateral, sangrado trasvaginal, incapacidad para orinar | Hb 10.1 g/dL, Hto 30.9%, Pcr 39.7 Ca 125 152 | RMN fondo uterino en forma de “V” en plano sagital | Laparatomía, reinserción, histerectomía total abdominal con salpingooferectomía | Leiomioma con áreas extensas de necrosis |
29 | Occhionero33 | 2011 | Italia | 62 | G0 | Incontinencia urinaria, sangrado vaginal anormal, masa vaginal | RMN: dos tercios superiores de la vagina con tumor de 12 x 7.5 x 8 cm, con cavidad endometrial invertida. Signo “ojo de toro” | Histerectomía total abdominal con salpingooferectomía bilateral, lavado peritoneal, toma de biopsia peritoneal, omectectomía y linfadenectomía pélvica | Adenosarcoma uterino mullëriano | |
30 | Lima34 | 2018 | Portugal | 53 | 4 embarazos, 2 partos | Menstruaciones abundantes | - | Resonancia: mioma grande de 61 mm, localizado en el fondo y protruye hacia la vagina | Histerectomía total abdominal y salpingooforectomía | Leiomioma submucoso |
31 | Al Qahtani35 | 2018 | Arabia Saudita | 31 | G0 | Sangrado transvaginal excesivo y retención urinaria | Hb 6.2g/dL | Resonancia: fibroide submucoso | Miomectomía vaginal | Fibroma |
32 | Zhang36 | 2015 | China | 34 | 1 embarazo, 1 aborto | Sangrado irregular vaginal de 4 meses y masa vaginal | Hb 8.2 g/dL | Ultrasonido, masa ecogénica en la parte supeior de la vagina de 6 x 5 x 5 cm | Miomectomía vaginal y reposicionamiento uterino laparoscópico | Leiomioma |
33 | Benjelloun37 | 2018 | Marruecos | 70 | 5 embarazos, 5 partos | Exteriorización de masas | --- | Ultrasonido: ovario y útero no visibles | Histerectomía total vaginal y salpingooforectomía | Inversión uterina sin causa evidente |
34 | Eigbefoh38 | 2009 | Nigeria | 39 | 6 embarazos, 6 partos | Sangrado abundante y masa en torno a la vagina | Hto 19% | No realizados | Histerectomía total abdominal | Fibroide uterino |
35 | Della Corte 39 | 2018 | Italia | 52 | G0 | Sangrado transvaginal excesivo y retención urinaria | Hb 9.2 g/dL | RMN. Fibroide submucoso pedunculado de 6 x 7 x 12 cm. | Maniobra de Haultain y resección mioma vaginal, con histerectomía abdominal | Leiomioma |
36 | Auber40 | 2011 | Francia | 40 | 4 embarazos, 4 partos | Dolor abdominal bajo y masa vaginal | No especificados | No realizados | Histerectomía total laparoscópica | Mioma |
37 | De 41 | 2019 | India | 38 | 4 embarazos, 4 partos | Retención urinaria aguda, dolor abdominal y sangrado transvaginal | No | RMN: masa heterogénea en la vagina en forma de 2U | Vaginal y laparoscópico | Fibroma |
38 | Salameh42 | 2019 | Palestina | 67 | 18 embarazos, 18 partos | Expulsión de masa fuera de la vagina, dolor y sangrado | -- | Ultrasonido: ausencia de órganos genitales | Histerectomía con salpingooforectomía | Adenosarcoma polipoide |
El promedio de edad al que suele aparecer es a los 45 años. Los tumores benignos corresponden a la primera causa. La incidencia de leiomiomatosis uterina reportada es de entre 71.6 y 85% de los casos, 73% en la revisión que efectuamos; los leiomiomas submucosos son los que se reportan en prácticamente todos los casos.6,7,12 Las presentaciones en pacientes muy jóvenes, o en la posmenopausia, sugieren comportamiento maligno. Estos tumores se han reportado incluso en 30% de los casos de útero invertido, 23% según nuestra revisión; de éstos, los más comúnmente asociados son los sarcomas uterinos y los tumores müllerianos mixtos.7, 13-16 Por todo lo anterior, en estas pacientes se sugiere considerar la evaluación oncológica y el estudio histopatológico.17,18
La causa de esta forma de inversión uterina aún no se ha definido del todo. Sin embargo, se sospecha una combinación de varios factores: coexistencia de un tumor uterino de localización fúndica con rápido crecimiento tumoral, que puede ser de igual o mayor tamaño que el propio útero, que facilita la dilatación del cuello debido a la distensión de la cavidad uterina y estimulación de su actividad contráctil en intento de expulsión del tumor, consecuentemente por debilidad de las paredes uterinas y elongación de los ligamentos de sostén, así como el peso y tamaño del tumor que favorecen la expulsión del tumor con tracción del útero por el fondo.10,19,20
La manifestación clínica depende de la forma aguda o crónica de la enfermedad o, bien, de una combinación de las anteriores. En el primer caso se asocia, sobre todo, con dolor pélvico intenso, masa vaginal, hemorragia vaginal intensa, que se evidencia con anemia y puede llevar a la paciente a inestabilidad hemodinámica y choque hipovolémico, situaciones que generan un cuadro clínico aparatoso que pone en riesgo la vida, tal como lo reportan Song y su grupo, lo mismo que Martin y su grupo.1,21,22,23
La forma crónica suele manifestarse con dolor pélvico crónico, sangrado uterino anormal, descarga vaginal maloliente y disfunción de vaciado.24,25
En la inversión crónica agudizada, como sucedió en la paciente del caso, ella tenía antecedente de dolor pélvico, sangrado y masa vaginal de meses de evolución, que se incrementaron en los últimos días llevándola al choque mixto, caracterizado por choque hipovolémico y séptico. Este último se debió a la infección secundaria consecuencia del inadecuado aporte sanguíneo y de la inversión, que llevó a un proceso necrótico de los tejidos; al igual que el caso reportado por Kulkarni y su grupo y Kouamé y colaboradores.26,27
Los hallazgos mediante exploración física más comunes son: masa a través de la vagina o la vulva, dificultad para identificar el cuerpo uterino e imposibilidad de visualizar el orificio cervical.8,20,28
Los estudios de imagen no siempre aportan información concluyente.29,30A pesar de ello existen referencias importantes del uso de auxiliares diagnósticos. El ecosonograma pélvico podría sugerir ausencia de útero y anexos, sin identificación adecuada de las estructuras en el caso de las presentaciones totales, como correspondió al caso de la paciente, y en las presentaciones incompletas puede observarse la cavidad endometrial en forma de “U”, asociada con tumor uterino. Krissi y su equipo recurrieron al modo Doppler para mostrar el flujo de las arterias uterinas dentro del útero y no lateralmente.31 La resonancia magnética es el estudio que aporta mejores datos cuando no es posible hacer cortes axiales y sagitales potenciados en T2.32,33 Debido a los altos costos y mínima disponibilidad del estudio, no es factible en la mayor parte de los hospitales de México.
Respecto al tratamiento es importante tomar en cuenta el deseo de embarazo de la paciente, la clasificación del prolapso y la sospecha de malignidad.10,34 Se han reportado desenlaces satisfactorios de miomectomías y restituciones uterinas exitosas en presentaciones incompletas, cuando se tiene por objetivo preservar la fertilidad de la paciente, tal como lo informan Al Qahtani y Zhang y coautores.35,36 En casos de inversiones totales en pacientes con paridad satisfecha o riesgo de malignidad, la histerectomía se sugiere como tratamiento de elección. El tratamiento elegido en la mayoría de los casos descritos fue la restitución uterina con histerectomía total abdominal, sin dejar de lado la posibilidad de la vía laparoscópica. Existen varias técnicas de restitución uterina reportadas que dependen de la vía elegida: abdominal o vaginal. En el caso de la primera está la técnica descrita por Huntington, que es preferida en la cirugía oncológica debido a que no se hace incisión de la pared uterina. Consiste en sostener los ligamentos redondos y el útero debajo del área de inversión y, lentamente, tirar hacia arriba repetidamente hasta que el útero se revierta. En la mayoría de los casos no es posible completar la restitución por la constricción del anillo cervical. En el caso de la paciente se eligió esta técnica con desenlace satisfactorio. La otra técnica es la descrita por Hultain, en la que la incisión se lleva a cabo para facilitar la reposición. En el acceso vaginal, las técnicas de restitución uterina descritas son la de Spinelli y la de Kustner, que consisten en la apertura de la vejiga y la pared vaginal en la parte anterior y posterior, respectivamente.32,37-41 En algunos casos, las maniobras fallaron y dificultaron la técnica quirúrgica, sin evitar un desenlace exitoso.42
Por último, si bien en el caso de la paciente del caso se pensó en aplicar alguna técnica para prevención del prolapso de la cúpula, el proceso séptico severo limitó este paso. Llama la atención que en ningún caso con histerectomía total se aclara si se recurrió a alguna técnica para evitar el prolapso, punto importante que sugerimos no pasar por alto si las condiciones de la paciente lo permiten, puesto que hay tejidos de sostén por demás debilitados, que favorecen que en algún momento se forme un prolapso de órganos pélvicos.
CONCLUSIONES
A pesar de la dificultad en el diagnóstico, la asociación con algún tipo de tumor con el prolapso de órganos pélvicos de evolución aguda podría dirigir la atención hacia éste. Es importante descartar la causa maligna en pacientes jóvenes y en la posmenopausia. Si bien el acceso que pudiera presumirse como más oportuno o predecible, ante un caso clínico de estas características, sugeriría la vía vaginal. La limitación en la identificación de las estructuras anatómicas puede favorecer la lesión de estructuras adyacentes e, incluso, poner en riesgo la vida de la paciente. No existe un acceso con mejores desenlaces que otros debido a la baja incidencia; por tanto, la elección dependerá de la experiencia, las habilidades y la individualización de las condiciones particulares de cada paciente.