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Introducción
El quiste óseo aneurismático (QOA) es un raro tumor osteolítico benigno descrito a mediados del siglo pasado; a pesar de su nombre, no es realmente un aneurisma o quiste, ya que no tiene pared endotelial. Se han propuesto varias teorías con respecto al origen del QOA, entre estas está el que puede ser producido por traumatismos, presencia de fístulas arteriovenosas y aumento de presión venosa en el interior del hueso; también se ha aceptado que una alteración del gen USP6 está involucrado en su génesis.1 Su detección por lo general ocurre en las dos primeras décadas de vida de los pacientes y la localización más frecuente es en las metáfisis de huesos largos causando dolor, tumoración y algunas veces fracturas patológicas. Hasta el momento no existe tratamiento ideal para el QOA, por lo que actualmente la escleroterapia es una de las opciones terapéuticas.2,3,4
Los comunicados sobre tratamiento de QOA con polidocanol en población pediátrica son escasos y en nuestra región más aún.3,4,5,6,7 El objetivo es comunicar la experiencia sobre el tratamiento del QOA con polidocanol 3% en niños y el seguimiento en el corto y mediano plazo en un Hospital Pediátrico Público de Tercer Nivel ubicado en la región andina a 2,860 metros sobre el nivel del mar.
Material y métodos
Estudio retrospectivo, descriptivo, de corte transversal. Período: de Junio de 2017 a Junio de 2021. La información fue obtenida de la historia clínica y de la base de datos del laboratorio de cateterismo del hospital. Se incluyeron pacientes con diagnóstico histológico de QOA primario tratados con polidocanol 3%. Las variables cuantitativas se expresarán en medidas de tendencia central (mediana = Me o como media = promedio) y de dispersión (r = rango o como DE = desviación estándar); las variables cualitativas se expresarán como frecuencias o porcentajes.
Se obtuvo consentimiento informado por los representantes legales de los pacientes. Este informe tiene aprobación institucional con expediente HBOGDI IC20200021 y ha respetado la Declaración de Helsinki.
Resultados
Se incluyeron nueve pacientes con diagnóstico de QOA primarios por resonancia magnética o tomografía computarizada y confirmado por biopsia; siete de ellos tuvieron QOA nativos y dos fueron recurrentes, todos los pacientes presentaron dolor, tumoración, limitación de movilidad de la extremidad comprometida (Tabla 1); género: tres femeninos y seis masculinos; edad: Me 10.5 años (r = 2-15.1); peso: Me 32.8 kg (r = 11-44.5); talla: Me 131 cm (r = 85-155).
Tabla 1: Datos de pacientes pediátricos con quiste óseo aneurismático tratados con polidocanol 3%.
| Caso | Género | Edad (años) | Sesiones | Localización de QOA | Fractura previa | Volumen QOA (cm3) | Seguimiento (meses) |
|---|---|---|---|---|---|---|---|
| 1 | Masculino | 2.0 | 4 | Metáfisis distal de tibia izquierda | No | 40 | 50 |
| 2 | Femenino | 6.7 | 3 | Metáfisis proximal de tibia derecha | No | 70 | 49 |
| 3 | Masculino | 14.5 | 10 | Metáfisis lateral de clavícula derecha | No | 170 | 47 |
| 4 | Masculino | 11.8 | 4 | Metáfisis proximal de húmero izquierdo | No | 22 | 34 |
| 5 | Masculino | 8.8 | 6 | Metáfisis proximal de húmero izquierdo | Yes | 20 | 14 |
| 6 | Masculino | 4.7 | 5 | Metáfisis proximal de húmero derecho | No | 15 | 14 |
| 7 | Femenino | 10.5 | 4 | Metáfisis distal de peroné derecho | Yes | 12 | 13 |
| 8 | Femenino | 15.1 | 4 | Metáfisis distal de tibia derecha | No | 250 | 12 |
| 9 | Masculino | 15.1 | 4 | Epífisis proximal de tibia izquierda | No | 19 | 12 |
QOA = quiste óseo aneurismático.
Bajo anestesia general balanceada y guiada por fluoroscopía se realizó una punción transcutánea dentro del QOA con aguja de calibre G16, una vez dentro de la cavidad se obtuvo por aspiración líquido serohemático sólo en cinco de los pacientes, luego se inyectó a través de la misma aguja polidocanol 3% a una velocidad de 0.3 a 0.5 ml por minuto aproximadamente hasta terminar la dosis calculada, luego 0.5 ml de cloruro de sodio al 0.9% fue inyectado por la misma aguja para evitar el reflujo de la sustancia esclerosante. Una vez removida la aguja se realizó compresión digital del sitio de punción durante 10 minutos y se dejó vendaje compresivo durante 24 horas.
En los casos uno (Figura 1), cuatro, cinco, seis, siete y nueve se inyectaron 5 ml de polidocanol 3% en todas las sesiones. El primer paciente había recibido cirugía con curetaje óseo de la lesión un año antes por presentar recidiva del QOA, por lo que se optó por tratarle con escleroterapia. Al segundo paciente, en otra institución se le había realizado embolización de arterias aferentes del QOA, misma que fue inefectiva, motivo por el que se le realizó curetaje e injerto óseo; en menos de un año de seguimiento se evidenció recurrencia del QOA (Figura 2), razón por la cual se le indicó tratamiento con escleroterapia, recibió 5 ml de polidocanol 3% en la primera dosis y 10 ml en las dosis siguientes. En el tercero (Figura 3) y octavo pacientes se inyectaron 10 ml de la sustancia esclerosante en todas las sesiones. Número total de procedimientos: 44, cantidad de procedimientos por paciente: promedio 4.9 (DE: ± 2.0). Intervalo de dosis: promedio 11.54 semanas (DE: ± 14.57).
Figura 1: Paciente uno. A) Imagen radiológica inicial de QOA nativo (*) en extremo distal de tibia. B) Imagen angiográfica de penúltima sesión de inyección esclerosante intralesional. C) Radiografía anteroposterior dos meses después de última sesión de tratamiento, observe la opacificación intraósea con engrosamiento de la cortical y remodelación de la tibia.
Figura 2: Paciente dos. A) Reconstrucción 3D tomográfica de gran QOA recurrente (*) en extremo proximal de tibia. B) Radiografía anteroposterior previa al tratamiento esclerosante, el QOA (*) presenta imagen en «panal de abeja». C) Radiografía anteroposterior seis meses después de última sesión de tratamiento. Observe la opacificación intraósea con engrosamiento de la cortical y remodelación de la tibia.
Figura 3: Paciente tres. A) Imagen radiológica inicial de gran QOA nativo (*) en clavícula. B) Radiografía anteroposterior luego de última sesión de inyección esclerosante intralesional (*). Observe la opacificación intraósea con engrosamiento de la cortical.
Solamente en dos ocasiones, que representa 5% del total de procedimientos, los pacientes refirieron dolor en el sitio tratado con polidocanol durante las primeras 24 horas, que mitigaron con la administración de paracetamol. El segundo paciente presentó necrosis de piel alrededor del sitio de punción de 0.5 cm de diámetro que fue tratado efectivamente de manera tópica. Después de la primera o segunda dosis los pacientes refirieron disminución del dolor y mejoraron la movilidad de la extremidad afectada. El tiempo de hospitalización fue de ocho a 24 horas excepto en el segundo paciente, quien estuvo internado durante cuatro días por la complicación mencionada.
Se realizaron controles radiográficos cada uno a tres meses, si no se observaba opacificación de toda la zona lítica del hueso afectado se indicaba otra sesión de tratamiento; la tomografía computarizada fue solicitada cada seis meses durante el primer año de seguimiento y luego cada año. Tiempo de procedimiento: promedio 33.9 minutos (DE: ± 18.3); tiempo de fluoroscopía: promedio 0.25 minutos (DE: ± 0.14); radiación: promedio 1.28 mGy (DE: ± 1.49). Se evidenció remodelamiento óseo mediante radiografía o tomografía computarizada en la mayoría los casos excepto en los pacientes tercero y octavo. El tercer paciente recibió cirugía para remodelar la clavícula debido al gran tamaño del callo óseo; la octava paciente recibió cirugía con curetaje de la lesión e implante de injerto óseo autólogo después de la cuarta sesión de escleroterapia, debido a la lenta mejoría con la escleroterapia y al gran tamaño del quiste, los traumatólogos indicaron que el sangrado del QOA durante la cirugía fue mínimo. Hasta el momento, ninguno de los pacientes ha tenido recurrencias o recidivas.
Discusión
Los QOA son 70% primarios y 30% secundarios, los últimos comúnmente se asocian a tumor de células gigantes, condroblastoma, fibroma no osificante, osteosarcoma telangiectásico y enfermedades metastásicas, por este motivo, aunque la imagen por resonancia magnética es indicativa de QOA (burbujas de jabón con niveles hídricos o soap bubble fluid en inglés) es necesaria la confirmación histológica de la muestra obtenida por biopsia.2,8,9
Aunque el QOA ha sido tratado tradicionalmente por cirugía, dado que es muy sangrante durante el acto quirúrgico y la alta tasa de recurrencia, se han aplicado otros tratamientos tales como radioterapia, embolización arterial, criocirugía, denosumab, curopsia, escleroterapia, entre otros.2,9 Se han utilizado algunas sustancias esclerosantes para este propósito como el N-butilcianocrilato (Histoacryl®), matriz hemostática (Surgiflo®), alcohol (Ethibloc®) y polidocanol (Etoxiven®), ya que en nuestra institución disponemos de polidocanol 3%, decidimos utilizarlo para tratar esta patología,2,5,6,7,9,10,11 conociendo por la literatura que pueden presentarse complicaciones tales como necrosis de piel y tejidos blandos, dolor, hipopigmentación, mareo, hipotensión arterial y arritmias.6,12
Polidocanol (hidroxypolyethoxydodecan) al 3% es una sustancia esclerosante surfactante no iónica, con evidencia de que es útil para el tratamiento del QOA (uso fuera de etiqueta u off-label en inglés).13 Aunque no hay dosis establecida para el tratamiento de esta patología, se ha recomendado que sea en cantidad equivalente al volumen calculado de la lesión;3 a pesar del volumen estimado del QOA en los pacientes uno, cuatro-siete y nueve, por seguridad se decidió administrar sólo 5 ml de polidocanol 3% por dosis,3 en los pacientes dos, tres y ocho el volumen de los QOA fue mayor, por lo que se decidió inyectar 10 ml del fármaco,5,6 teniendo como complicación en uno de ellos una pequeña área de necrosis de piel, probablemente debido a reflujo de la sustancia esclerosante. Como hay un componente vascular en la génesis del QOA, el uso del polidocanol está justificado, ya que al causar daño directo del endotelio induce el inicio de la cascada de coagulación y lleva a la oclusión de los vasos.3 Pensamos que el remodelamiento óseo no ocurrió en los pacientes tres y ocho, como sucedió en los otros niños debido al factor edad, ya que la longitud de los huesos no se incrementa mucho durante la adolescencia tardía.
Aunque este estudio no fue comparativo con el tratamiento quirúrgico, los resultados concuerdan con lo descrito en la literatura, es decir, que es menos cruento, hay menor tiempo de hospitalización, no necesita equipos sofisticados y no deja cicatriz. Una desventaja es que requiere varias sesiones, además de que no se ha demostrado una diferencia significativa entre ambas formas de tratamiento en términos de la tasa de recurrencia.3,6,7
Con respecto al intervalo de tiempo de administración del polidocanol se han descrito períodos entre tres y 14 semanas.5,6,7 En nuestros pacientes estos intervalos fueron muy diversos debido a varios factores tales como los económicos, emergencia sanitaria por COVID-19, grandes distancias entre vivienda y hospital, etcétera, dificultades que aumentan el riesgo de retraso o abandono del tratamiento.14
Hasta donde conocemos, no hay otro informe de serie de casos pediátricos en la región acerca de este tema. En nuestros pacientes el polidocanol 3% fue útil y efectivo para el tratamiento del QOA con baja tasa de complicaciones. Es aconsejable realizar estudios en esta región con un número mayor de pacientes y tiempo de seguimiento para poder recomendarlo como tratamiento de primera elección en esta patología.
