Introducción
Las fístulas del seno piriforme son anomalías raras que se forman durante el desarrollo del tercer y cuarto arco branquial. Son de difícil diagnóstico y su manejo tradicional ha sido con cirugía abierta.1 Su origen embriológico consiste en la obliteración incompleta de la tercera o cuarta bolsa branquial, lo que ocasiona una comunicación anormal de la cavidad orofaringea con el cuello y en ocasiones con las estructuras tiroideas.2 En la mayoría de los casos la presentación inicial es como abscesos cervicales o cuadros de tiroiditis aguda, no sospechándose que la causa subyacente es la fístula del seno piriforme.3 La localización más común es en el lado izquierdo del cuello, sin predominio de género;3-5 a excepción de la serie de Xian et al., donde hubo más casos en el sexo masculino.6 Presentamos dos casos que debutaron como abscesos cervicales simples y se manejaron con drenaje quirúrgico, antes de ser diagnosticados correctamente como fístulas de seno piriforme tratadas con electrocoagulación endoscópica.
Descripción del caso clínico
Caso 1. Femenino de cuatro años con absceso cervical izquierdo acompañado de dolor y fiebre. El ultrasonido documentó colección de 5 ml por lo que se drenó quirúrgicamente. Cinco meses después presentó aumento de volumen en el sitio de la herida quirúrgica, acompañado de dolor, cambios de coloración, irritabilidad y alteración del patrón de sueño. El ultrasonido demostró colección de 1.7 ml por lo que se realizó nuevo drenaje quirúrgico y se egresó sin complicaciones dos días después del procedimiento. A los dos meses la paciente presentó recurrencia del aumento de volumen en el sitio de los drenajes anteriores (Imagen 1), irritabilidad, alteración del patrón del sueño y dolor a la palpación del cuello.
Se sospechó fistula de seno piriforme asociada a la formacion de abscesos recurrentes y se programó para exploración endoscópica. Se utilizó un panendoscopio Fujinon® de 9.8 mm corroborándose una fístula en el seno piriforme izquierdo (Imagen 2), se utilizó insuflación endoscópica con lo que mejoró la visualización del orificio de entrada, se introdujo la punta de un asa de polipectomía desechable de 240 cm de longitud con diámetro externo de su vaina de 2.4 mm y un diámetro del asa de 13 mm, se introdujo hasta el fondo del saco (Imagen 3) y se aplicó electrocoagulación a baja potencia (15 watts) retirándose de forma gradual desde el fondo hasta la entrada de la fístula (Imagen 4).
Actualmente se encuentra asintomática con 15 meses de evolución sin presentar recidiva o complicaciones (Imagen 5).
Caso 2. Masculino de seis años con historia de absceso cervical izquierdo manejado con drenaje quirúrgico; un año después recidiva presentando aumento de volumen a nivel cervical izquierdo, dolor a la palpación y cambios de coloración. Se sospecha de fístula de seno piriforme por lo que se programó exploración endoscópica para confirmar y tratar en su caso, fístula del seno piriforme izquierdo, dejándose antibióticos mientras tanto; pero el paciente no fue llevado en la fecha programada. Tres meses después los padres llevan al niño a consulta con dolor en el cuello, enrojecimiento y aumento de volumen en el sitio de herida quirúrgica y esta vez se realiza drenaje del absceso y exploración endoscópica corroborándose la fístula y tratándola con la técnica referida para el caso 1. Actualmente se encuentra asintomático a catorce meses meses del procedimiento endoscópico.
Discusión
Las fístulas del seno piriforme son poco comunes, el tratamiento habitual es en forma quirúrgica a través de disecciones amplias del cuello y en ocasiones hemitiroidectomías.6-8 Con el avance de los procedimientos endoscópicos se ha descrito su uso como alternativa para el tratamiento de esta entidad. En este reporte presentamos a dos pacientes pediátricos con historia de abscesos recidivantes y sospecha de fístula de seno piriforme, en uno de los casos además con datos clínicos de tiroiditis. Ambos pacientes fueron tratados con endoscopía y electrofulguración endoscópica.
En la literatura médica se reconoce como más frecuente la localización de las fístulas del seno piriforme en el lado izquierdo, a semejanza de nuestros casos, y con síntomas similares: enrojecimiento, dolor y aumento de volumen en la región cervical. Esta presentación clínica hace pensar, en la mayoría de los casos, en un absceso cervical que se manejaría convencionalmente con drenaje y antibióticos. Aunque no todos los abscesos cervicales son por fístulas del seno piriforme, recomendamos descartarla en los casos de recidiva en el mismo sitio, sobre todo cuando se presentan en el lado izquierdo del cuello y/o cuando se asocien a datos clínicos de tiroiditis (fiebre, dolor cervical, taquicardia, nerviosismo y/o llanto incontrolable). Como hemos mencionado el manejo quirúrgico tradicional se asocia a disecciones extensas y colocación de colgajos musculares.4,9,10 En contraste el manejo endoscópico que utilizamos ha mostrado alta efectividad en pacientes pediátricos sin los riesgos que implica la disección extensa.4,9,11 También se ha reportado el uso de ácido tricloroacético, pero requiere endoscopía rígida y un procedimiento más complejo.4 En nuestros casos usamos endoscopía flexible y electrocoagulación. Chen et al., en su serie de 54 pacientes reporta cero recidivas con seguimiento de 28 meses utilizando ablación endoscópica semejante al método que seguimos en el tratamiento de estos dos casos;5 para nosotros, esta sería la segunda ventaja de la endoscopía en relación con el procedimiento quirúrgico abierto: cero recidivas. El tiempo de seguimiento para verificar recidiva en nuestros pacientes fue mayor que el tiempo en que históricamente habían presentado recurrencia con el drenaje quirúrgico simple. La serie más numerosa de casos publicada por Xiao et al., concluye que la identificación del sitio de entrada de la fístula asistido por endoscopía es fundamental para el éxito,6 y en el manejo de nuestros pacientes insuflar ayudó a visualizar mejor y localizar la fístula. Destacamos este paso como primordial en el manejo endoscópico. La revisión más reciente con 80 casos reportada por Shiley et al., concluye que cualquiera de los dos métodos (endoscopía y cirugía tradicional) tienen ventajas y desventajas, pero destaca que la endoscopía es mínimamente invasiva, fácil y segura y lo proponen como el método de elección.8
Conclusiones
Aunque solo se trata de dos casos, esta es una entidad rara y proponemos el uso de endoscopía para el paciente pediátrico que presenta recidivas en el manejo quirúrgico de abscesos del cuello sobre todo si es en el lado izquierdo. El endoscopio flexible permite corroborar el diagnóstico y por medio de electrocoagulación resolver el cuadro sin recidivas a largo plazo.